FULL TEXT - Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny
Transkrypt
FULL TEXT - Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120 Dostępne online www.sciencedirect.com journal homepage: www.elsevier.com/locate/ppotor Kazuistyka/Case Report Piomukocele mieszane jako przyczyna duszności Mixed laryngeal piomucocele as the cause of dyspnoea Tomasz Wójtowicz *, Antoni Bruzgielewicz, Ewa Osuch-Wójcikiewicz Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, Kierownik: prof. dr hab. med. K. Niemczyk, Warszawa, Polska informacje o artykule abstract Historia artykułu: Mixed laryngomucocele is a laryngeal disease that forms from the anomaly of the upper Otrzymano: 26.04.2013 part laryngeal pouch, and precisely its upper part called laryngeal saccule (saccule of the Zaakceptowano: 30.04.2013 ventricle of Morgagni) that extends above the upper, internal margin of the thyroid carti- Dostępne online: 23.05.2013 lage. The etiology of the laryngocele isn't fully known and the origin hypotheses are still very controversial. As the most probable cause we should mention frequent pressure Słowa kluczowe: torbiel krtani injuries inside the larynx, post laryngeal-traumatic status, male sex, innate predisposi- kieszonka krtaniowa Morgagniego duszność gocele on the external, internal, and mixed because of its relationship to the thyroid tions, systemic – storage diseases but also tumor growth. We can differentiate the laryncartilage and the thyroid membrane. In case of inflammation process it can transform into the piomucocele. We are presenting a case report of the 57-year-old male patient with the large mixed Keywords: Laryngomucocele mucopiolaryngocele on the left side of the neck. He was admitted to ER because he had Ventricle of Morgagni Dyspnoea tumor on left side of neck and his body temperature reached 37.8 8C. Indirect laryngos- been suffering from dyspnoea. The patient also suffered from hoarseness, presented copy showed the massive swelling of the left laryngeal vestibular fold that completely obscures the glottis. The patient underwent the surgery and broad-spectrum antibiotic therapy. There were no complications during the post-operative period. © 2013 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved. Wstęp Laryngocele jest jednostką chorobową, której istotą jest nieprawidłowe uwypuklenie błony śluzowej woreczka kieszonki krtaniowej Morgagniego [1]. Jest to szczelinowata przestrzeń uwypuklająca się ku górze w obrębie przedniej części kieszonki krtaniowej, od strony przyśrodkowej granicząca z fałdem przedsionka, a od strony bocznej z górnoprzyśrodkową powierzchnią chrząstki tarczowatej. Błona śluzowa woreczka krtaniowego ma bardzo dużo gruczołów wydzielniczych, co wiąże się z jej prawdopodobną funkcją produkcji śluzu nawilżającego fałdy głosowe [2]. Prawidłowy wymiar osi długiej woreczka, opisywany przez Broylesa, wynosi < 8 mm u 75% populacji, między 10 a 15 mm u 17% i > 15 mm u 8%. O laryngocele mówimy, jeśli wymiar woreczka przekracza 10 mm powyżej górnej powierzchni chrząstki tarczowatej. Termin ten został wprowadzony przez Virchowa w 1867 r. [2], a pierwsza wzmianka o anomaliach tego typu pochodzi z czasów wojen napoleońskich, z 1829 roku, kiedy francuski lekarz Jean D. Larrey opisał anomalie krtani egipskiego muezina. Laryngocele * Adres do korespondencji: Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa, Polska. Tel.: +48 22 5992521; fax: +48 22 5992523. Adres email: [email protected] (T. Wójtowicz). 2084-5308/$ – see front matter © 2013 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved. http://dx.doi.org/10.1016/j.ppotor.2013.05.003 118 polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120 [(Ryc._1)TD$FIG] najczęściej wypełnione jest powietrzem, może też być wypełnione śluzem (laryngomucocele), który w wyjątkowych przypadkach ulega nadkażeniu bakteryjnemu ( piomucocele). Etiologia i patogeneza schorzenia nie zostały jeszcze jednoznacznie wyjaśnione i pozostają kwestią sporną. Opisany przypadek stanowi rzadko spotykany zespół powikłań powstania piomukocele. Opis przypadku 57-letni pacjent zgłosił się na ostry dyżur laryngologiczny z powodu duszności, chrypy i uczucia przeszkody podczas połykania. Z wywiadu ustalono, że chory od kilku lat uskarża się na chrypkę i wyczuwa guzek średnicy 1 cm po lewej stronie szyi, który przy infekcjach gardła powiększał się, a następnie zmniejszał objętość. Badaniem laryngologicznym stwierdzono obecność guza po stronie lewej na szyi. Guz o średnicy 4 cm położony pomiędzy przednim brzegiem mięśnia mostkowo-obojczykowo-sutkowego a chrząstką tarczowatą był nieruchomy względem podłoża oraz bolesny przy palpacji. W laryngoskopii pośredniej szpara głośni była całkowicie przysłonięta przez obrzęk i uwypuklający się lewy fałd przedsionka. Nie stwierdzono innych zmian w badaniu laryngologicznym. Pacjent negował choroby przewlekłe, podawał palenie tytoniu w ilości < 20 szt./dobę. Badanie ultrasonograficzne wykazało obecność otorebkowanego płynu w miejscu widocznego guza. Zmianę nakłuto, uzyskując 15 ml treści ropnej, którą przesłano do badania mikrobiologicznego. Badanie morfologii krwi wykazało podwyższone wskaźniki stanu zapalnego, radiogram klatki piersiowej był prawidłowy. Po przyjęciu do Kliniki chory otrzymał dożylną antybiotykoterapię (Biotraxon 1 2 g + Metronidazol 3 500 mg) oraz steroidy. Duszność ustąpiła, a w kontrolnej laryngoskopii stwierdzono niewielką poprawę. Wykonano badanie TK szyi z kontrastem, które uwidoczniło niecharakterystyczną, płynowo-powietrzną, ostro odgraniczoną od otoczenia przestrzeń o wymiarach poprzecznych 43 30 mm, położoną bocznie od krtani po stronie lewej, poniżej kości gnykowej, do przodu od naczyń szyjnych (Ryc. 1). W krtani stwierdzono znaczne pogrubienie fałdu przedsionka oraz wypełnienie lewej kieszonki krtaniowej. Następnego dnia wykonano badanie endoskopowe krtani, stwierdzając masywny obrzęk okolicy lewego fałdu przedsionka przysłaniający szparę głośni. Chorego ze wstępnym rozpoznaniem: laryngocele mieszane zakwalifikowano do leczenia operacyjnego. Część wewnętrzną torbieli usunięto promieniem laserowym CO2, wykonując vestibulektomię, część zewnętrzną wypreparowano z tkanek otaczających i odcięto aż po szypułę wchodzącą przez błonę tarczowo-gnykową, docierając do światła krtani (Ryc. 2). Okres pooperacyjny przebiegł bez powikłań. Pacjent przez 7 dni pozostawał w Klinice, otrzymując Biotraxon (1 2 g i.v.) i Metronidazol (3 500 mg i.v.). W okresie okołooperacyjnym zastosowano sterydoterapię (1 125 mg Solumedrol i.v.). Pooperacyjny wynika badania histopatologicznego potwierdził wstępne rozpoznanie: torbiel krtani. Obecnie pacjent pozostaje pod kontrolą ambulatorium Kliniki, bez objawów wznowy torbieli. Ryc. 1 – Tomografia komputerowa – widoczna torbiel mieszana krtani Fig. 1 – CT scan of the larynx – mixed laryngocele with an air/ fluid level Omówienie Przyczyny patologicznego powiększenia woreczka kieszonki i powstania larygocele (woreczek rozdęty, wypełniony powietrzem) lub saccular cyst – mukocele (woreczek rozdęty, wypełniony śluzem) czy mukopiocele w przypadku zakażenia nie są do końca poznane i pozostają obiektem licznych [(Ryc._2)TD$FIG] Ryc. 2 – Preparowanie torbieli z dostępu zewnętrznego – zdjęcie śródoperacyjne Fig. 2 – Mucocele resection from the external approach – intraoperative view polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120 hipotez. Rozważa się mechanizm częstego urazu ciśnieniowego krtani, do którego dochodzi podczas wykonywania natężonej próby Valsalvy, np. u muzyków grających na instrumentach dętych [3] lub hutników wydmuchujących szkło. Jednak przegląd 139 przypadków laryngocele przeprowadzony przez Stella i Marana w 1975 roku wykazał, że zaledwie jeden z pacjentów spełniał to kryterium [4]. Hipoteza powstawania związana z rozrostem nowotworowym badana przez Celina opublikowana na łamach Laryngoscope w 1991 zakłada, że masa guza, uciskając na ujście woreczka Morgagniego działa jak zastawka wpuszczająca powietrze do środka, uniemożliwiająca jego swobodne ujście. Badanie pokazuje, że w 19% krtani usuniętych z powodu raka krtani oraz w 2% usuniętych z powodu raka gardła dolnego występowało laryngocele [5]. W 29% badań TK pacjentów z rakiem krtani ujawniało laryngocele, podczas gdy było ono obecne zaledwie w 9% TK zdrowych krtani. Rak jako jednoznaczną przyczynę choroby zaburza jednak fakt, że ponad połowa laryngocele znajdowała się po stronie przeciwnej do guza w krtani. Micheau podaje obecność laryngocele w 22 z 120 przypadków przebadanych raków krtani. W 50% przypadków opisano naciekanie chrząstki tarczowatej i w 10% pierścieniowatej. Na powstawanie choroby mógł mieć też wpływ bardzo inwazyjny typ raka oraz szerzenie się rozrostu w kierunku ku górze od szpary głośni [6]. Canalis na 131 przebadanych pacjentów z objawowym laryngocele u 4–5% podaje ukryte ognisko raka i zwraca uwagę na niedoskonałości oceny endoskopowej w porównaniu z diagnostyką obrazową – TK z kontrastem [7]. Wspomnieć należy również o wrodzonym laryngocele, które może ujawnić się dopiero w wieku dojrzałym. Predysponować do tego mogą wrodzone, powiększone woreczki kieszonki (>15 mm w osi długiej) [8]. Za powstawanie laryngomukocele odpowiedzialne uznaje się też urazy krtani [9]: mechaniczne – związane np. z zabiegami w jej obrębie [10] (mikrochirurgia, również laserowa), jak i ciśnieniowe – natężona próba Valsalvy, niewłaściwa fonacja. Nie bez wpływu pozostają również choroby tkanki łącznej, mogące predysponować do obustronnego mukocele [11]. Schorzenie ujawnia się najczęściej po 50. roku życia, częściej u mężczyzn (5:1). Zachorowalność to zaledwie 1:25 milionów ludzi na rok [2]. 119 endoskopowe uważane są za metody uzupełniające, które nie umożliwiają pełnej oceny rozległości zmiany [14]. Punkcja aspiracyjna guza szyi pozwala na identyfikację patogenu zakażonego mukocele [12]. Leczenie Leczenie piomukocele wymaga interwencji chirurgicznej w odróżnieniu od niezakażonego, bezobjawowego laryngoczy mukocele, które można pozostawić do obserwacji. Typ operacji zależy od charakteru zmiany: dostęp wewnętrzny – endoskopowy jest odpowiedni przy małych mukopiocele wewnętrznych. Leczenie torbieli mieszanych wymaga zastosowania dostępu podwójnego: endoskopowego w celu usunięcia części wewnątrzkrtaniowej trobieli i zewnętrznego w celu usunięcia zewnątrzkrtaniowej części. Takie postępowanie umożliwia całkowite usunięcie torbieli u większości chorych. W wyjątkowych przypadkach dużych torbieli wewnętrznych i mieszanych krtani dostęp zewnętrzny połączony jest z rozszczepieniem krtani, laryngotomią boczną, thyrotomią z rozcięciem błony tarczowo-gnykowej, a niekiedy z usunięciem górno-bocznej części chrząstki tarczowatej, co pozwala na lepszy wgląd do przestrzeni okołogłośniowej i podśluzówkowe wycięcie zmiany. Wnioski 1. Mukopiocele i mukolaryngocele może powodować zagrażające życiu zwężenie dróg oddechowych pacjenta. Obraz kliniczny pacjenta z mukopiocele mieszanym może imitować objawy raka krtani. W 15% przypadków laryngocele współistnieje z rakiem krtani. 2. Badaniem z wyboru w tych przypadkach jest TK szyi z kontrastem. 3. Dostęp operacyjny należy dostosować do charakteru i rozmiarów torbieli. Wkład autorów/Authors' contributions Według kolejności. Objawy i diagnostyka Konflikt interesu/Conflict of interest Objawy mukopiocele zależą od jego rozmiarów oraz typu (wewnętrzne, zewnętrzne, mieszane). Zaliczamy do nich chrypę, stridor, duszność, kaszel, ból gardła, uczucie przeszkody przy przełykaniu z dysfagią włącznie, bolesny obrzęk szyi, guz na szyi narastający przy wykonywaniu próby Valsalvy (typ mieszany lub zewnętrzny), objaw Bryce'a – uczucie przelewania podczas ucisku tkanek szyi, gorączka [12]. TK szyi z kontrastem jest badaniem z wyboru ukazującym dobrze odgraniczone od otoczenia mukopiocele wypełnione płynem lub płynem i gazem [13]. RM jako badanie uzupełniające pozwala na dokładne zobrazowanie zmiany względem struktur otaczających, jak błona tarczowo-gnykowa, fałdy przedsionka, fałdy głosowe. USG i badanie Nie występuje. Finansowanie/Financial support Nie występuje. Etyka/Ethics Treści przedstawione w artykule są zgodne z zasadami Deklaracji Helsińskiej, dyrektywami EU oraz ujednoliconymi wymaganiami dla czasopism biomedycznych. 120 polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120 p i s m i e n n i c t w o / r e f e r e n c e s [1] Holinger LD, Barnes DR, Snid LJ, Holinger PH. Laryngo-cele. Ann Otol Rhinol Laryngol 1978;87(5 Pt 1):675–685. [2] Baker HL, Baker SR, McClatchey KD. Manifestations andmanagement of laryngoceles. Head and Neck Surg 1982;4(6):450–456. [3] Gallivan K, Gallivan J. Bilateral mixed laryngoceles: simultaneous strobovideolaryngoscopy and external video examination. Voice 2002;2:258–266. [4] Stell PM, Maran AD. Laryngocele. J Laryngol Otol 1975;89:915–924. [5] Celin SE, Johnson J, Curtin H, Barnes L. The association oflaryngocele with squamous cell carcinoma of the larynx. Laryngoscope 1991;101:529–536. [6] Micheau C, Luboinski B, Lanchi P, Cachin Y. Relationship between laryngoceles and laryngeal carcinoma. Laryngoscope 1978;88:680–688. [7] Canalis RF. Observations on the simultaneous occurrence oflaryngocele and cancer. J Otolaryngol 1976;5:207–212. [8] Cavo Jr JW, Lee JC. Laryngocele after childbirth. Otolaryn-gol Head Neck Surg 1993;109(4):766–768. [9] Kohli GS, Wig U, Sahni JK, Yadav SPS. Traumatic laryngocele. Indian Journal of Otolaryngology 1985 September;37(3):122–123. [10] Upile T, Jerjes W, Sipaul F, El Maaytah M, Singh S, Howard D, et al. Laryngocele: a rare complication of surgical tracheostomy. BMC Surgery 2006;6:14. [11] Arslan N, Ceylan A, Çetin A. Demirci. Laryngeal amyloidosis with laryngocele: MRI and CT. Neuroradiology June 1998;40 (6):401–403. [12] Dursun G, Ozgursoy OB, Beton S, Batikhan H. Current diagnosis and treatment of laryngocele in adults. Otolaryngol Head Neck Surg 2007 Feb;136(2):211–215. [13] Nazaroglu H, Ozates M, Uyar A, Deger E, Simsek M. Laryngopyocele: signs on computed tomography. Eur J Radiol 2000;33(1):63–65. [14] Pruszewicz A, Obrębowski A, Maciejewska B. Obustronne wewnętrzne laryngocele ze współistniejącym nosowaniem otwartym. Otolaryng Pol 2006;60(6):935–938.