Zębiak u matki i syna odontoma in a mother and son

Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
Zębiak u matki i syna
Odontoma in a mother and son
Anna Bardowska-Szura1 A B D E F
Katarzyna Migacz-Ciepiela2 B F
Maria Bardowska3 B D
Wkład autorów:
A – Plan badań; B – Zbieranie danych; C – Analiza statystyczna;
E – Redagowanie pracy; F – Wyszukiwanie piśmiennictwa
D – Interpretacja danych;
Authors’ Contribution: A – Study design; B – Data Collection; C – Statistical Analysis; D – Data Interpretation;
E – Manuscript Preparation; F – Literature Search
1, 2, 3
Poradnia Ortodontyczna NZOZ Ortho-Dent w Mielcu.
Orthodontic Clinic, NZOZ Ortho-Dent in Mielec
Streszczenie
Abstract
Zębiak jest wadą rozwojową twardych tkanek
zęba. Powstaje na skutek zaburzeń podziału listewki
zębowej. Najczęściej jest to skupisko małych
zębopodobnych tworów zlokalizowanych śródkostnie.
Obecność zębiaków może powodować zaburzenia
w wyrzynaniu zębów, nieprawidłowe ustawienie lub
zatrzymanie zębów w kości. W pracy opisano dwa
przypadki występowania zębiaków o identycznej
lokalizacji u matki i syna. Badano modele diagnostyczne
i zdjęcia rentgenowskie dwojga spokrewnionych
pacjentów: matki i syna. W obu przypadkach zębiaki
zlokalizowane były w rejonie siekacza przyśrodkowego
lewego w szczęce. U syna stwierdzono przetrwały ząb
mleczny, zatrzymany ząb stały oraz współistniejącą
wadę zgryzu klasy II. Leczenie polegało na usunięciu
przetrwałego zęba mlecznego 61 oraz zębiaka, a następnie
na wprowadzeniu zatrzymanego siekacza stałego 21 do
łuku podczas leczenia ortodontycznego.
U matki stwierdzono zatrzymany ząb stały 21 oraz braki
zębowe w odcinkach bocznych. Leczenie polegało na
usunięciu zębiaka i zatrzymanego zęba stałego oraz
Odontoma is a developmental defect of dental hard
tissue. It forms as a result of a pathological division of
dental lamina. It is usually comprised of an enosseous
cluster of small tooth-like structures. The presence
of odontoma may lead to disturbances in the tooth
eruption process, incorrect tooth positioning or the
retention of teeth in the bone. This paper describes two
cases of odontoma located in exactly the same position
in a mother and son. The documentation of two related
patients (mother and son) included diagnostic casts and
X-rays of the patients. In both cases the odontoma was
located in the area of the right upper central incisor.
In son a persistent deciduous incisor, an impacted
permanent incisor and co-existing Class II div. 2
malocclusion was found. The treatment consisted in the
extraction of persistent deciduous tooth 61 and removal
the odontoma, followed by orthodontic movement of
permanent incisor 21 into the correct position in the
dental arch. In the case of the mother an impacted
permanent tooth (21) and lost teeth in the posterior
segments. The treatment in her case consisted in the
1, 2
3
lek.dent., stażysta specjalizujący się w ortodoncji; dentist, orthod. postgraduate student
lek.dent., specjalista ortodonta; dentist, orthod. specialist
Adres do korespondencji; correspondence address:
Poradnia ortodontyczna NZOZ Ortho-Dent
ul. Biernackiego 4 b, Mielec, 39-300, Poland
e-mail: [email protected]
ForumOrthodontic
Ortodontyczneforum
192
Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
leczeniu protetycznym. Klinicznie stwierdzony brak zęba
stałego, przy obecności zęba jednoimiennego, przetrwały
ząb mleczny, rozdęcie wyrostka zębodołowego powinny
nasuwać podejrzenie istnienia nieprawidłowości i skłaniać
do poszukiwania przyczyny problemu. Występowanie
nieprawidłowości zębowych o identycznej lokalizacji
u osób spokrewnionych, w tym przypadku u matki
i syna sugeruje dziedziczne podłoże problemu. Badania
rentgenowskie odgrywają ważną rolę w wykrywaniu
nieprawidłowości zębowych takich jak zębiaki i powinny
stać się badaniem rutynowym u każdego pacjenta
zgłaszającego się do stomatologa. (Forum Ortod. 2011; 7:
192 - 7).
Nadesłano: 25.09.2011
Przyjęto do druku: 21.11.2011
removal of the odontoma and the impacted permanent
tooth, and in the prosthetic restoration of missing teeth.
A clinically detected missing permanent tooth, a retained
deciduous tooth, and a distended alveolar ridge should
all be regarded as indicators of possible pathology and
therefore need to look for the origin of the problem.
The occurrence of dental anomalies located in identical
positions in the related patients, in this case in a mother
and son, suggest that the origin of this problem was
hereditary. Radiographic examination plays an important
role in the detection of odontoma, and it should become
a routine procedure in every patient attending a dental
surgery. (Orthod. Forum 2011; 7: 192 - 7).
Received: 25.09.2011
Accepted: 21.11.2011
Wstęp
Introduction
Zębiak jest wadą rozwojową twardych tkanek zęba
(1). Ze względu na budowę wyróżniamy zębiaki złożone
i mieszane. Mogą one być zlokalizowane śródkostnie,
wyrzynać się do jamy ustnej lub pozostawać pod
błoną śluzową. Najczęściej sa to skupiska małych
zębopodobnych tworów zlokalizowanych śródkostnie w
przednim odcinku szczęki (2). Guzy te często rozwijają
się powoli, nie dają objawów klinicznych, dlatego
najczęściej wykrywane są przypadkowo podczas badań
rentgenowskich (3). Istnieją jednak objawy, które mogą
sugerować obecność guza. Są to: przetrwałe zęby mleczne,
zatrzymane zęby stałe, nieprawidłowe ustawienie zębów,
wygórowanie na wyrostku zębodołowym.
Sugeruje się, że przyczyną powstawania zębiaków
są zaburzenia na etapie podziału lub rozwoju listewki
zębowej. Stwierdzono, że niektóre nieprawidłowości
zębowe jak hipodoncja, zaburzenia wielkości, kształtu
i położenia zębów mogą mieć charakter dziedziczny
(4, 5, 6). Często obserwowane w praktyce jest rodzinne
występowanie np. szczątkowych siekaczy bocznych,
hipodoncji, zębów zatrzymanych czy nadliczbowych
(5, 7, 8). Dziedziczność wydaje się być jednym
z najważniejszych czynników etiologicznych w powstawaniu nieprawidłowości zębowych.
Odontoma is a developmental defect of dental hard
tissue (1). Morphologically complex and compound
odontomas were differentiated. They can be located in
the bone, extrude into the oral cavity or stay under the
mucous membrane. Most frequently they represent
enosseous clusters of small tooth-like structures located
in the anterior segment of the maxilla (2). These tumors
develop slowly without any clinical symptoms, therefore
they are usually detected by chance during radiographic
examinations (3). There are, however, a number of
symptoms that might indicate the presence of a tumor.
These are the following: persistent deciduous teeth,
impacted permanent teeth, incorrect tooth position,
extrusions on the alveolar ridge.
It has been suggested that the reason for the formation
of odontomas are irregularities during the process of
dental lamina division and development. It has been
found that some dental pathologies, such as hypodontia,
anomalies in size, shape and position can be hereditary
in character (4, 5, 6). In clinical praxis family-related peg
laterals, hypodontia, impacted or supernumerary teeth
were frequently observed (5, 7, 8). Heredity factors
appear to be among the most important etiological
reasons responsible for the development of dental
anomalies.
Słowa kluczowe: rodzinne występowanie zębiaków,
zaburzenia w wyrzynaniu zębów stałych, zębiak
Key words: disturbances in permanent teeth eruption,
family related occurrence of odontomas, odontoma
Cel
Objective
Celem pracy był opis rodzinnego występowania zębiaków
o identycznej lokalizacji w okolicy zęba 21 na podstawie
dokumentacji 2 pacjentów – matki i syna.
The objective of this paper was to describe a familyrelated occurrence of odontoma located in identical
areas, i.e. around tooth 21, based on the documentation
of 2 patients – mother and son.
ForumOrthodontic
Ortodontyczneforum
193
Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
Materiał i metody
Material and methods
Materiał do badań stanowiła dokumentacja 2 pacjentów (matki i syna), u których stwierdzono obecność
zębiaków o identycznej lokalizacji. Pacjenci zgłosili się
w latach 2006-2008 do Poradni Ortodontycznej NZOZ
Ortho-Dent. Analizowano modele diagnostyczne, karty
stomatologiczne, dane z wywiadu lekarskiego, zdjęcia
rentgenowskie pantomograficzne i zębowe pacjentów
wykonane przed, po i w trakcie leczenia. Oceniano objawy
kliniczne sugerujące obecność guza: przetrwałe zęby
mleczne, braki zębów stałych w łuku, zmiany grubości
wyrostka zębodołowego.
The study material comprised the documentation of
2 patients (mother and son) in both of whom odontoma
was found in identical location. The patients received
treatment at the NZOZ Ortho-Dent orthodontic clinic in the
years 2006-2008. The following were analysed: diagnostic
casts, dental cards, data from the patients’ medical history,
pantomographic and dental X-rays of the patients taken prior,
during and after the course of the treatment. The following
clinical symptoms indicating the presence of a tumor were
evaluated: persistent deciduous teeth, missing permanent
teeth in the arch, changes in the thickness of the alveolar
ridge.
Wyniki
Results
Pacjent w wieku 14-5 zgłosił się w październiku 2006 roku
do Poradni Ortodontycznej wraz z matką celem konsultacji.
Matka pacjenta była zaniepokojona nieprawidłowym
wyglądem zębów przednich u syna. W badaniu klinicznym
stwierdzono przetrwały ząb mleczny 61, niewielkie
pogrubienie wyrostka nad zębem 61, zęby 14, 24, 34, 44
o nieprawidłowej budowie (zmniejszony wymiar koron
i korzeni zębów) oraz wadę zgryzu klasy drugiej, grupy
drugiej z pogłębionym nagryzem pionowym w odcinku
przednim. W wywiadzie uzyskano informację o przebytej
chorobie nowotworowej wątroby (hepatoblastoma) we
wczesnym dzieciństwie. Wykonano modele diagnostyczne
i przeprowadzono badania rentgenowskie: pantomograficzne, cefalometryczne i celowane zdjęcie zębowe na
okolicę korzenia zęba 61.
Na zdjęciach rentgenowskich stwierdzono: przetrwały
ząb 61, zatrzymany ząb 21 oraz rzutujący się na koronę
zęba 21 nieregularny guz o wysyceniu zbliżonym do
zębów sąsiednich i średnicy około 5 mm (ryc. 1). Po
przeanalizowaniu zgromadzonych dokumentów podjęto
decyzję o leczeniu ortodontycznym. Analiza dojrzałości
kręgów na zdjęciu cefalometrycznym wykazała stadium CS
4. Ze względu na występowanie wady klasy II (tyłozgryz
całkowity) oraz zakończony skok wzrostowy podjęto
decyzję o usunięciu zębów 14 i 24, które miały zmniejszony
wymiar koron i nieprawidłową budowę korzeni.
Po założeniu aparatu stałego w łuku górnym usunięto
przetrwały ząb 61 oraz nieregularny guz. W wyniku
badań histo-patologicznych stwierdzono, że był to zębiak.
Podczas zabiegu naklejono zaczep na koronę zęba 21
w celu wprowadzenia go do łuku. W następnym etapie
założono aparat stały w łuku dolnym i kontynuowano
leczenie ortodontyczne, mające na celu wprowadzenie
zęba 21 do łuku oraz zamknięcie luk poekstrakcyjnych.
W trakcie trwania leczenia ortodontycznego
chłopca jego matka w wieku 36-6 lat wykonała zdjęcie
rentgenowskie pantomograficzne przed planowanym
In 2006 a boy age 14-5, and his mother came to the
Orthodontic Clinic for a consultation.
The patient’s mother was concerned by the incorrect
appearance of her son’s anterior teeth. During the
clinical examination the following were found: retained
deciduous tooth 61, a slight thickening of the ridge above
tooth 61, and teeth 14, 24, 34, 44 revealed improper
morphology (smaller dimensions of crowns and roots)
as well as malocclusion Class II division 2 with increased
overbite. During the interview it was disclosed that the
patient had suffered from neoplastic diseases of the lever
(hepatoblastoma) in his early childhood. Diagnostic casts
were made and a radiographic examination was performed
in the form of pantomographic and cephalometric images,
as well as targeted dental X-rays of the roots of tooth 61.
The following was found on the X-rays: retained
tooth 61, impacted tooth 21, and an irregular tumor
with radiolucency similar to adjacent teeth and with a
diameter of ca. 5 mm (Fig.1) projecting on the crown of
tooth 21. After an analysis of the available documentation
the decision was made to treat patient orthodontically.
An examination of the maturity of the vertebrae on the
cephalometric image showed stage CS 4. Due to the
presence of malocclusion Class II and a completed growth
spurt, the decision was made to extract teeth 14 and 24,
which had underdeveloped crowns and irregular root
morphology.
Following the placement of a fixed appliance in the
upper arch, both the retained tooth 61 and the irregular
tumor were removed. A histo-pathological examination
revealed that the tumour was an odontoma. During the
treatment an attachment was bonded to the crown of tooth
21 with the purpose of ensuring its correct positioning in
the arch. In the next phase, a fixed appliance was placed in
the lower arch, and orthodontic treatment continued with
the aim of achieving the correct alignment and levelling of
tooth 21 and closing up post-extraction spaces.
ForumOrthodontic
Ortodontyczneforum
194
Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
leczeniem protetycz-nym i została skierowana do Poradni
Ortodontycznej celem konsultacji. Leczenie miało polegać
na wykonaniu uzupełnienia protetycznego w odcinku
przednim od 11 do 22. Z wywiadu uzyskano informację, że
ząb 21 nigdy się nie wyrznął.
Na zdjęciu rentgenowskim stwierdzono zatrzymany
ząb 21 oraz rzutujący się na jego koronę guz o wysyceniu
podobnym do tkanek zęba o średnicy około 4 mm. Poza tym
stwierdzono liczne braki zębowe w odcinkach bocznych
(ryc. 2). Przyczyną powstania braków zębowych w odcinkach bocznych były ekstrakcje z powodu próchnicy
i przewlekłych stanów zapalnych przyzębia wierzchołkowego.
Po analizie zdjęć i omówieniu wariantów leczenia
z pacjentką podjęto decyzję o ekstrakcji zęba zatrzymanego
i zlokalizowanego w jego okolicy guza oraz późniejszym
uzupełnieniu protetycznym braków zębowych. Decyzję
taką podjęto ze względów ekonomicznych jak również
z powodu obecności wcześniej oszlifowanych zębów
sąsiadujących z luką, które wymagały odbudowy
protetycznej.
Dyskusja
Discussion
W opisywanych przypadkach zębiaki spowodowały
zaburzenia w wyrzynaniu zębów stałych. U syna objawem
był przetrwały ząb mleczny i pogrubienie wyrostka
zębodołowego, u matki brak siekacza stałego. Identyczna
lokalizacja zębiaków w okolicy lewego górnego siekacza
szczęki u matki i syna sugeruje komponentę genetyczną
tego zaburzenia. Przyczyny powstawania zębiaków nie
są zbadane. Nie wyklucza się czynników genetycznych,
urazów, stanów zapalnych. W piśmiennictwie opisywano
podobne przypadki rodzinnego występowania nieprawidłowości zębowych (4, 5, 6). Browne (9) w 1970 i Yoda (10)
w 1998 opisywali rodzinnie występujące zębiaki,
sugerując wpływ czynników dziedzicznych. U chłopca
stwierdzono obecność zębiaka w okolicy siekacza
bocznego szczęki oraz nieprawidłowo zbudowanych
pierwszych zębów przedtrzonowych szczęki. Dodatkowo
uzyskano informację o przebytej chorobie nowotworowej
wątroby w wieku 1-2 lat. W piśmiennictwie opisywano
przypadki występowania nowotworów wątroby typu
hepatoblastoma i zmian w kościach szczęk np. zębiaków
w połączeniu ze zmianami polipowatymi jelita grubego,
które ujawniały się w drugiej lub trzeciej dekadzie życia.
Skojarzone występowanie opisanych zmian opisywano
jako zespół Gardnera (11, 12).
W analizowanym materiale należy podkreślić, że u syna
stwierdzono występowanie nieprawidłowości dopiero
w wieku 14-5 lat, u matki w wieku 36-6 lat. Pacjentka nie
została zdiagnozowana wcześniej, mimo, że wykonywano
u niej leczenie protetyczne w badanym obszarze. Fakt
ten nasuwa podejrzenie, że nie wykonywano u niej zdjęć
In the above described cases, the presence of odontoma
caused disturbances in the eruption of permanent teeth. The
symptoms in the son included a persistent deciduous tooth
and a thickening of the alveolar ridge, and in the mother’s
case a permanent incisor was missing. The identical location
of odontoma in the area of the left upper central incisor in
both the mother and the son suggests a genetic component
in this anomaly. The reasons for odontoma formation are
not clear. Possible causes that have been considered include
genetic factors, trauma, and inflammatory processes. The
literature contains descriptions of similar cases of familyrelated occurrences of dental irregularities (4, 5, 6). Browne
(9) in 1970 and Yoda (10) in 1998 described cases of
odontoma occurring in the same family, which suggests the
influence of genetic factors.
In a boy odontoma was found in the area of the upper
lateral incisor and the first upper premolars exhibited
improper morphology. In addition, it was disclosed
that the patient suffered from neoplastic liver disease
at the age of 1-2 years. The literature describes cases
of hepatoblastoma-type liver tumors and anomalies
in the maxillary bones in form of e.g. odontoma, with
accompanying polypoid changes in the large intestine
occurring in the second or third decade of the patient's life.
The concomitant occurrence of such anomalies has been
described as Gardner’s Syndrome (11, 12).
With respect to the analysed material it should be
stressed that the occurrence of anomalies in boy was only
observed when he was 14-5 years old, and in his mother
when she was 36-6 years old. The anomaly in the mother
Patient’s mother age 36-6, before the planned prosthetic
restoration, was referred to the Orthodontic Clinic for
consultation and pantomogram X-ray was taken. The
planned treatment consisted in the prosthetic restoration
of the anterior segment (teeth 11 to 22). The patient’s
dental history revealed that tooth 21 had never erupted.
The X-ray showed retained tooth 21 and a tumor
similarly mineralized to the adjacent teeth and a diameter
of ca. 4 mm projecting on the crown of tooth 21. Numerous
teeth were missing in the posterior segments (Fig. 2). The
tooth loss in the posterior segments was due to extractions.
After an analysis of the X-rays and a discussion with
the patient of possible treatment modalities the decision
was taken to extract the retained tooth and the tumor
localized in its proximity and to restore the missing teeth
prosthetically at a later date. This decision was taken due
to financial reasons as well as because of the fact that teeth
prepared for prosthetic restoration were already present
in the existing spaces.
ForumOrthodontic
Ortodontyczneforum
195
Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
rentgenowskich w trakcie dotychczasowego leczenia
stomatologicznego.
had not been diagnosed before, although she had been
treated prosthetically in the affected area. This fact may
indicate that no radiographic examination was performed
on her during the course of the previous dental treatment.
ryc. 1. Nieregularny guz średnicy ok. 5 mm widoczny na
zdjęciu zębowym okolicy lewego siekacza szczęki.
fig. 1. Irregular contour of tumor ca. 5 mm diameter visible
on periapical radiograph of the left upper incisor region.
ryc. 2. Zdjecie pantomogra�iczne matki. Widoczny zębiak w przednim odcinku szczęki.
fig. 2. Panoramic radiograph of mother. visible odontoma in anterior part of maxilla.
Wnioski
1.
2.
Klinicznie stwierdzony brak zęba stałego, przy obecności
zęba jednoimiennego, przetrwały ząb mleczny, rozdęcie
wyrostka zębodołowego powinny nasuwać podejrzenie
istnienia nieprawidłowości i skłaniać do poszukiwania
przyczyny problemu.
Występowanie nieprawidłowości zębowych o identycznej
lokalizacji u osób spokrewnionych, w tym przypadku
u matki i syna sugeruje dziedziczne podłoże problemu.
FORUM
ORTODONTYCZNE
196
Conclusions
1.
2.
A clinically determined missing permanent tooth with
the presence of a homonymous tooth, a persistent
deciduous tooth, and a distended alveolar ridge should
all be regarded as indicators of possible pathology and
need to look for the origins of the problem.
The occurrence of dental irregularities in identical
locations in related patients, in this case in a mother
ORTHODONTIC
FORUM
Opis przypadku
Case report
Tom 7, nr 4, 2011
Volume 7, no 4, 2011
and son, suggest this problem is hereditary in origin.
3. Radiographic examination plays an important role in
the detection of dental irregularities such as odontoma,
and it should become a routine examination for every
patient attending a dental clinic.
3. Badania rentgenowskie odgrywają ważną rolę w wykrywaniu nieprawidłowości zębowych takich jak zębiaki i powinny stać się badaniem rutynowym u każdego pacjenta
zgłaszającego się do stomatologa.
Piśmiennictwo / References
1.
Janas A, Grzesiak-Janas G. Zębiaki złożone. Dent Med Probl
2005; 42: 425-9.
3.
Janas A, Grzesiak-Janas G. Zębiaki złożone przyczyną
zatrzymania zębów stałych. Mag Stomat 2006: 6: 14-6.
2.
4.
5.
6.
7.
Annales Universitas Mariae Curie- Skłodowska 2007; LXII:
87-92.
Junquera L, Vincente JC, Roig P, Olay S, Rodriguez-Recio O.
Intraosseus Odontoma erupted into the oral cavity: An unusual
pathology. Med Oral Pathol Oral Ci. Bucal 2005; 10: 248-51.
8.
Retention of permanent incisors by mesiodens: a family affair.
Brit Dent J 2000; 188: 63-8.
10. Yoda T, Ishii Y, Honma Y, Sakai E, Enomoto S. Mulitple
macrodonts with odontoma in a mother and son- a variant of
Ekman - Westborg - Julin syndrome. Report of a case. Oral Surg
Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1998; 85: 301-3.
Babu V, Nagesh KS, Diwakar NR. A case of hereditary multiple
impacted normal and supranumerary teeth. J Clin Pediatr Dent
1998; 23:59-61.
Krishnan U, Parker J, Aldeeweli W, Al. Awadhi AW. Familial
nonsyndromal multiple supranumerary teeth. Dent Update
2009; 36: 230-2.
Dobroczyńska-Krefta B, Szyszkowska AM. Odontoma - the
cause of permanent teeth retention. Description of three cases.
9.
Rokicki M, Rokicka M, Tarnawski M. Zęby nadliczbowe definicja, etiologia, epidemiologia. Przegląd piśmiennictwa.
Ann Acad Med Siles 2007; 61: 2.
Browne WG. Familiar compound odontomes. Oral Surg Oral
Med Oral Pathol 1970; 29: 428-30.
11. Bertoni F. et al. Gardner Syndrome. A report of 3 cases in
members of the same family. Minerva Stomatol 1990; 181.
12. Krush AJ, Traboulsi EI, Offerhaus JA, Maumenee IH, Yardley JH,
Levin LS. Hepatoblastoma, pigmented ocular fundus lesions
and jaw lesions in Gardner syndrome. Am J Med Genet 1998;
29: 323-32.
ForumOrthodontic
Ortodontyczneforum
197