Przyczynek do naczyniaków krtani i gardła dolnego

148
Otorynolaryngologia 2008, 7(3): 148-152
Przyczynek do naczyniaków krtani i gardła dolnego
A contribution to larynx and hypopharynx angiomas
ROBERT BILEWICZ 1/, HANNA MACKIEWICZ-NARTOWICZ 1/, KATARZYNA LASKOWSKA 2/
1/
2/
Katedra i Klinika Otolaryngologii Collegium Medicum w Bydgoszczy Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu
Katedra i Zakład Diagnostyki Obrazowej Collegium Medicum w Bydgoszczy Uniwersytet Mikołaja Kopernika w Toruniu
Wprowadzenie. Naczyniak gardła dolnego lub krtani to rzadko
występujący nowotwór łagodny. Często bywa skąpoobjawowy
lub bezobjawowy.
Cel pracy. Ocenienie obrazu klinicznego naczyniaków krtani
i gardła dolnego.
Materiał i metody. Zaprezentowano 3 przypadki naczyniaka
zlokalizowanego w obrębie gardła dolnego i krtani.
Wyniki. Guzy dotyczyły osób dorosłych: jednej kobiety i dwóch
mężczyzn. Wszystkie przypadki miały przebieg bezobjawowy, a
naczyniaki zostały wykryte przypadkowo. Leczenie operacyjne
podjęto tylko w jednym przypadku. W dwóch przypadkach obserwowano bardzo powolny wzrost naczyniaków. Omówiono
problemy i strategię leczenia naczyniaków w obrębie gardła
dolnego i krtani. Za najbardziej skuteczny sposób leczenia naczyniaków w tej lokalizacji uznano stosowanie lasera Nd:Yag.
Wnioski. Na podjęcie decyzji o wszczęciu leczenia ma wpływ
dynamika rozwoju naczyniaka.
Słowa kluczowe: naczyniak krtani, naczyniak gardła dolnego
Introduction. Angioma of the hypopharynx and the larynx
is a rare benign neoplasm. It is often mildly symptomatic or
asymptomatic.
Aim. To assess clinical features of the larynx and hypopharynx
angiomas cases.
Material and methods. We report 3 cases of angiomas
localised in the hypopharynx and the larynx. All patients were
adults: one woman and two men.
Results. All cases were asymptomatic, and angiomas were
diagnosed accidentally. Surgery was undertaken only in
one case. In two cases very slow growth of angiomas was
observed. Problems and strategy of treatment of angiomas in
the hypopharynx and the larynx were discussed. Nd:Yag laser
was recognised as the most efficient treatment of angiomas in
this localisation.
Conclusion. Decision on whether or not attempt surgical
intervention is influenced by the dynamics of angioma
development.
Key words: angioma of the larynx, angioma of the lower pharynx
© Otorynolaryngologia 2008, 7(3): 148-152
Adres do korespondencji / Address for correspondence
www.mediton.pl/orl
Robert Bilewicz
Klinika Otolaryngologii
ul. M. Skłodowskiej-Curie 9, 85-094 Bydgoszcz
tel. (052) 585 47 11, tel./fax (052) 585 40 35
e-mail: [email protected]
WSTĘP
Haemangiomata to rzadko występujące w krtani
nowotwory łagodne wywodzące się z tkanki naczyniowej. Histologicznie zbudowane są z patologicznie
proliferujących komórek endotelialanych [1]. Nie
mają torebki. W zależności od typu budowy rozróżniamy za Batsakisem [2]: naczyniaki włośniczkowe,
jamiste i mieszane, a w zależności od typu naczyń:
limfatyczne i krwionośne. U dzieci przeważają naczyniaki włośniczkowe, u dorosłych naczyniaki jamiste.
Naczyniaki głowy i szyi, w tym naczyniaki krtani są
częstą wrodzoną patologią wieku dziecięcego – 12%
dzieci w wieku 1 roku ma zmiany naczyniakowate.
Najczęstszą lokalizacją w tym wieku w zakresie
krtani i gardła dolnego jest okolica podgłośniowa
krtani, choć opisywane są również naczyniaki okolicy zapierściennej. Lokalizacją charakterystyczną dla
wieku dorosłego w obrębie krtani i gardła dolnego
jest poziom fałdów głosowych i powyżej [3-6].
Naczyniaki wieku dziecięcego, po okresie wzmożonej proliferacji, która zazwyczaj kończy się około
1 roku życia, ulegają powolnej inwolucji. W wieku
5 lat 50% dzieci ulega samowyleczeniu, w 7. roku
życia odsetek samowyleczeń wynosi 70% [1]. Nie
opisywano inwolucji w przypadku naczyniaków
rozpoznanych w wieku dorosłym.
Bilewicz R i wsp. Przyczynek do naczyniaków krtani i gardła dolnego
Makroskopowo naczyniak to płasko-wyniosły
twór guzowaty barwy żywoczerwonej lub sinofioletowej. Może zmieniać swoją objętość w zależności
od napięcia okolicznych tkanek, także pod wpływem
leków stosowanych podczas znieczulenia ogólnego.
Rozpoznanie naczyniaka na podstawie badania
klinicznego nie nastręcza problemu. Pobieranie
materiału do badania histopatologicznego może być
przyczyną masywnego krwawienia wymagającego
natychmiastowej interwencji chirurgicznej. Dla
oceny rozległości guza i jego penetracji zaleca się
wykonanie badań dodatkowych, takich jak: tomografia komputerowa (TK) z opcją angio, rezonans
magnetyczny (RM), angiografia oraz scyntygrafia
perfuzyjna.
Dolegliwości obserwowane u osób z naczyniakiem krtani i/lub gardła dolnego to: duszność,
chrypka, zaburzenia połykania, krwioplucie, masywne krwawienia i nadkażenia bakteryjne guza.
W zależności od rozległości, objawów klinicznych
i dynamiki zmiany stosowane są różne strategie
leczenia. Od obserwacji w przypadku niezbyt rozległych naczyniaków wieku dziecięcego, poprzez
leczenie zachowawcze sterydami czy interferonem
alfa do leczenia chirurgicznego. Wśród metod chirurgicznych wymienia się konwencjonalną chirurgię
– w przypadku powłok skórnych, kriochirurgię, oraz
chirurgię laserową przy użyciu zarówno lasera CO2
jak i Nd-Yag w przypadku błon śluzowych.
Opisy przypadków
Przypadek 1
U kobiety (MH) l. 31 podczas rutynowej kontroli
laryngoskopowej po wykonanej przed kilkoma miesiącami mikrolaryngoskopii z usunięciem polipów
fałdów głosowych stwierdzono guz w obrębie zachyłka gruszkowatego zajmujący częściowo okolicę
nalewkowatą po stronie prawej. Guz uwypuklał
gładką błonę śluzową zachyłka, miał połyskliwą
powierzchnię o zabarwieniu ciemnoczerwonym,
był wyraźnie odgraniczony od okolicznej błony
śluzowej (ryc. 1a). Podczas badania nie stwierdzono
zaburzeń ruchomości fałdów głosowych. Innych
istotnych odchyleń w badaniu laryngologicznym
nie stwierdzono. Pacjentka nie zgłaszała żadnych
dolegliwości.
W badaniu tomografii komputerowej szyi z oceną krtani z użyciem kontrastu uwidoczniono po
stronie prawej między chrząstką nalewkowatą a fałdem nalewkowo-nagłośniowym wzmacniającą się
po podaniu kontrastu litą masę o wymiarach 15 x 8
x 8 mm wpuklającą się do zachyłka gruszkowatego
(ryc. 2).
149
Na podstawie wywiadu i danych klinicznych
ustalono nabyty charakter guza i postawiono
diagnozę – naczyniak krwionośny. Ze względu na
charakter nowotworu celem leczenia chirurgicznego
chorą skierowano do ośrodka klinicznego dysponującego laserem Nd-YAG firmy Dornier. Zabieg
wykonano w znieczuleniu ogólnym z intubacją
dotchawiczą, stosując funkcję waporyzacji o mocy
8W. Podczas operacji wystąpiło obfite krwawienie
z guza, które ustąpiło po usunięciu guza i skoagulowaniu naczyń błony śluzowej. Chorą wypisano
w 3 dobie pooperacyjnej z prawidłowym gojeniem
błony śluzowej. Dwuletnia obserwacja nie wykazała
nawrotu naczyniaka (ryc. 1b).
Przypadek 2
Mężczyzna (KP) l. 29 zgłosił się do badania
laryngologicznego podczas rutynowych badań
przeprowadzanych przez Poradnię Medycyny Pracy.
Pacjent nie zgłaszał żadnych dolegliwości. W badaniu laryngoskopowym stwierdzono obecność
rozległych, obustronnych zmian na błonie śluzowej
gardła dolnego i górnego piętra krtani o charakterze naczyniaka. Nie stwierdzono zmian w głośni
(ryc. 3).
Oprócz wymienionych zmian w gardle i krtani
w badaniu laryngologicznym stwierdzono obecność
guza w okolicy zausznej prawej o typie naczyniaka
(ryc. 4).
Z wywiadu zebranego od chorego ustalono, że
w przeszłości podjęto próbę usunięcia tego guza,
które zakończyło się niepowodzeniem z uwagi na
bardzo intensywne krwawienie podczas zabiegu.
Po próbie usunięcia nastąpiła stopniowa inwolucja
guza. Ten fakt oraz typowy obraz kliniczny stwierdzonych zmian, zwłaszcza mnogi charakter guza
i nabyty charakter zmian, skłoniły do rozpoznania
naczyniaka krwionośnego. Rozważano podjęcie
leczenia operacyjnego zapobiegającego krwawieniu
po przypadkowym urazie np. podczas posiłku. Ze
względu na brak dolegliwości i wyrażone stanowisko pacjenta nie podjęto leczenia operacyjnego.
Chory jest pod stałą, systematyczną obserwacją.
Przypadek 3
Chory (KO) l. 76 zgłosił się do jednej z poradni
laryngologicznych z powodu uprzednio rozpoznanego przewlekłego nieżytu błony śluzowej gardła
z objawami uczucia przeszkody w gardle. Podczas
badania laryngologicznego w laryngoskopii pośredniej stwierdzono obecność sino-czerwonego guza
o gładkiej powierzchni na błonie śluzowej okolicy
nalewkowatej i mędzynalewkowej z zajęciem częściowo wejścia do przełyku. Guz miał charakter
egzofityczny i wymiary 1,5 x 1,5 cm (ryc. 5).
150
Otorynolaryngologia 2008, 7(3): 148-152
Ryc. 1a. Naczyniak zachyłka gruszkowatego i okolicy
nalewkowatej prawej przed leczeniem
Ryc. 1b. Obraz wideolaryngoskopowy krtani 2 lata po
operacji usunięcia naczyniaka – widoczna blizna pooperacyjna okolicy nalewkowatej prawej
Ryc. 2. Tomografia komputerowa szyi przed leczeniem
naczyniaka
Ryc. 4. Naczyniak skóry okolicy zausznej prawej
Ryc. 3. Obraz wideolaryngoskopowy rozległego naczyniaka zachyłków gruszkowatych i górnego piętra krtani
bez zajęcia głośni
Ryc. 5. Obraz wideolaryngoskopowy naczyniaka okolicy
nalewkowatej lewej, okolicy międzynalewkowej i okolicy
wejścia do przełyku
Bilewicz R i wsp. Przyczynek do naczyniaków krtani i gardła dolnego
Z wywiadu zebranego od chorego ustalono, że
przez 15 lat w Klinice Otolaryngologii w Bydgoszczy rozpoznano już naczyniaka okolicy wejścia
do przełyku, lecz z uwagi na brak towarzyszących
objawów zalecono obserwację. Przez 15 lat nie wystąpiło krwawienie z przypadkowo uszkodzonego
naczyniaka ani inne dolegliwości spowodowane
jego obecnością. Jednakże przez ww. okres nastąpił
powolny, stopniowy wzrost zmiany. Mimo to zalecono, podobnie jak w przypadku drugim, postawę
wyczekującą i systematyczną obserwację.
OMÓWIENIE
Leczenie naczyniaków gardła dolnego i krtani
powinno być uzależnione od rozległości i lokalizacji
zmiany oraz od objawów klinicznych prezentowanych przez pacjenta. W przypadku zmian, które
zostały zdiagnozowane przypadkowo (jak u naszych
chorych), u pacjentów bez dolegliwości można podobnie jak Awwad i wsp. [7] zastosować strategię
obserwacji. Autor opisał 4 przypadki naczyniaka
okolicy zapierściennej krtani, które ze względu na
niewielką rozległość, skąpe objawy kliniczne nie
zostały zakwalifikowane do leczenia. Obserwacja
6-letnia nie wykazała progresji guza.
Leczenie zachowawcze naczyniaków to miejscowa lub ogólnie stosowana steroidoterapia, której
skuteczność ocenia Zadok i wsp. [8] na 30%. Należy
jednak pamiętać o działaniach ubocznych, jakie
może nieść za sobą ogólnoustrojowe, długoterminowe podawanie steroidów.
Adams i wsp. [9] opisują efekty kuracji Interferonem alfa, którą zastosowali u 15 pacjentów z naczyniakami głowy i szyi, wśród nich 5 z lokalizacją
w obrębie krtani. U 12 chorych po 12 miesiącach
leczenia uzyskano zmniejszenie masy guza o 75%
lub więcej. Ta terapia zalecana jest przez autorów
w przypadku olbrzymich naczyniaków, które wymagałyby rozległych, licznych operacji.
Goldsmith i wsp. [10] proponują zastosowanie
lasera CO2 do usuwania naczyniaków gardła dolnego i krtani. Lecz ze względu na towarzyszące krwawienia podczas operacji wymagana jest równolegle
czasowa tracheotomia zabezpieczająca dolne drogi
oddechowe. Tracheotomii pozwala uniknąć proponowane przez Yellin i wsp. [11], Clymera i wsp.
[12] oraz Stankiewicza i wsp. [13] zastosowanie
lasera Nd:YAG, który charakteryzuje się znaczną
zdolnością koagulacji naczyń krwionośnych i niską absorbcją w hemoglobinie. Metoda ta pozwala
na skuteczniejsze usunięcie naczyniaka błony
śluzowej przy względnie mniejszym krwawieniu.
Z tego powodu ten sposób leczenia zastosowano
151
w przypadku pierwszego z opisywanych pacjentów.
Pomimo braku objawów subiektywnych u chorej
zdecydowano się na leczenie operacyjne, ponieważ wskazywała na to dynamika rozwoju zmiany
naczyniowej. Chora w okresie poprzedzającym
rozpoznanie naczyniaka gardła dolnego, przebyła
z innego powodu, mikrolaryngoskopię, podczas
której nie stwierdzano zmian patologicznych w gardle dolnym. Domniemaną przyczynę powstania
naczyniaka mógł stanowić uraz jatrogenny podczas
operacji. Szybki rozwój zmiany naczyniowej błony
śluzowej gardła dolnego w tym przypadku skłaniał
do zaproponowania leczenia operacyjnego. Ponadto
dalsza obserwacja chorej bez usuwania naczyniaka
mogłaby doprowadzić do wzrostu guza do rozmiarów przekraczających możliwości chirurgicznej
resekcji. W przypadku drugiego i trzeciego pacjenta
ograniczono się jedynie do obserwacji chorych ze
względu na wieloletni wywiad. Nie wykluczono
wrodzonego charakteru zmian. Potwierdzała to
wcześniejsza ingerencja we współwystępujący od lat
naczyniak skóry pokrywającej wyrostek sutkowaty
u drugiego prezentowanego chorego. W tym i w trzecim przypadku choroba miała charakter stabilny lub
bardzo powolnie rozwijający się. Brak subiektywnych dolegliwości ze strony gardła dolnego i krtani
pozwalał za Awwad i wsp. [2] zastosować jedynie
obserwację. Nie można jednak wykluczyć wstąpienia krwawienia z uszkodzonego naczyniaka gardła
dolnego po przypadkowym urazie podczas posiłku
lub samoistnym uszkodzeniu ściany naczyniaka.
Takie sytuacje zdarzają się jednak sporadycznie.
Istotny problem w diagnostyce naczyniaków
stanowi różnicowanie ich z malformacjami naczyniowymi [1]. Te ostatnie, w odróżnieniu od naczyniaków, mają zwykle charakter wrodzony i ich
tempo wzrostu jest zgodne ze wzrostem organizmu.
Najczęściej mają charakter pojedynczej zmiany
nieulegającej samoistnie inwolucji. Naczyniaki natomiast charakteryzują się większą dynamiką rozwoju.
W ich przebiegu obserwuje się fazę intensywnej
proliferacji komórek śródbłonka oraz fazę inwolucji.
Naczyniaki najczęściej występują u dzieci, lecz, jak
przedstawiono w niniejszej pracy mogą rozwijać się
u dorosłych. Zarówno naczyniaki jak i malformacje
naczyniowe mogą być jednak łudząco podobne
w obrazie klinicznym, czego potwierdzeniem są
prezentowane przypadki.
Przypadki naczyniaka gardła dolnego i krtani
przedstawiono z uwagi na bardzo rzadkie występowanie zmian w tej lokalizacji oraz trudności
w podejmowaniu decyzji odnośnie postępowania,
zwłaszcza w przypadkach bezobjawowych.
152
WNIOSKI
1. Przypadki bezobjawowych podmiotowo naczyniaków krtani i gardła dolnego stanowią istotny
problem w aspekcie leczniczym.
Otorynolaryngologia 2008, 7(3): 148-152
2. Przy podejmowaniu decyzji o sposobie postępowania z naczyniakiem błony śluzowej gardła
dolnego i krtani powinno się brać pod uwagę
dynamikę rozwoju zmian.
Piśmiennictwo
1. Mulliken JB, Glowacki J. Hemangiomas and vascular malformations in infants and children: a classification based
on endothelial characteristics. Plast Reconstr Surg 1982;
69(3): 412-422.
2. Batsakis JG, Rice DH. The pathology of head and neck
tumors: vasoformative tumors, part 9A. Head Neck Surg
1981; 3(3): 231-239.
3. Martins RHG, Neto ACL, Semenzate G, Lapate R. Laryngeal hemangioma. Rev Bras Otoriinolaringol 2006; 72(4):
574.
4. Qureshi S, Chaukar D, Pathak K, Sanghvi V, Sheth T, Merchant NH, Dcruz AK. Hemangiona of base of tonque. Ind
J Cancer 2004; 41(4): 181.
5. Drolet B. Hemangiomas and vascular malformations of
the head and neck. New Engl J Med 1999; 341(20): 15551556.
6. Chaudhary N, Jain A, Gudwani S, Kapoor R, Motwani G.
Intramuscular haemangioma of head and neck region.
J Laryngol Otol 1998; 112(12): 1199-201.
7. Awwad RJ, Mortelliti AJ. Postcricoid haemangioma of
childhood: report of four casus. Ann Otol Rhinol Laryngol
2006; 115(3): 191-4.
8. Zadok D, Levy Y, Netem P. Regression of remote capillary
haemangioma after local intralesional injection of corticosteroids. Eye 1996; 10: 759.
9. Soumekh B, Adams GL, Shapiro RS. Treatment of head and
neck hemangiomas with recombinant interferon alpha 2B.
Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105: 201-206.
10. Goldsmith MM III, Strope GL, Postma DS. Presentation
and management of postcricoid hemangiomata in infancy.
Laryngoscope 1987; 97: 851-853.
11. Yellin SA, LaBruna A, Anand VK. Nd:YAG laser treatment for laryngeal and hypopharyngeal hemangiomas:
a new technique. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105:
510-515.
12. Clymer MA, Fortune DS, Reinisch L, Toriumi DM, Werkhaven JA, Ries WR. Interstitial Nd:YAG photocoagulation for
vascular malformations and hemangiomas in childhood.
Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1998; 124: 431-436.
13. Stankiewicz Cz, Kowalska B. Przydatność lasera Nd:YAG
w chirurgii głowy i szyi. Otolaryngol Pol 2004; 58(1):
157-163.