FULL TEXT - Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny

polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120
Dostępne online www.sciencedirect.com
journal homepage: www.elsevier.com/locate/ppotor
Kazuistyka/Case Report
Piomukocele mieszane jako przyczyna duszności
Mixed laryngeal piomucocele as the cause of dyspnoea
Tomasz Wójtowicz *, Antoni Bruzgielewicz, Ewa Osuch-Wójcikiewicz
Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, Kierownik: prof. dr hab. med. K. Niemczyk, Warszawa, Polska
informacje o artykule
abstract
Historia artykułu:
Mixed laryngomucocele is a laryngeal disease that forms from the anomaly of the upper
Otrzymano: 26.04.2013
part laryngeal pouch, and precisely its upper part called laryngeal saccule (saccule of the
Zaakceptowano: 30.04.2013
ventricle of Morgagni) that extends above the upper, internal margin of the thyroid carti-
Dostępne online: 23.05.2013
lage. The etiology of the laryngocele isn't fully known and the origin hypotheses are still
very controversial. As the most probable cause we should mention frequent pressure
Słowa kluczowe:
torbiel krtani
injuries inside the larynx, post laryngeal-traumatic status, male sex, innate predisposi-
kieszonka krtaniowa Morgagniego
duszność
gocele on the external, internal, and mixed because of its relationship to the thyroid
tions, systemic – storage diseases but also tumor growth. We can differentiate the laryncartilage and the thyroid membrane. In case of inflammation process it can transform
into the piomucocele.
We are presenting a case report of the 57-year-old male patient with the large mixed
Keywords:
Laryngomucocele
mucopiolaryngocele on the left side of the neck. He was admitted to ER because he had
Ventricle of Morgagni
Dyspnoea
tumor on left side of neck and his body temperature reached 37.8 8C. Indirect laryngos-
been suffering from dyspnoea. The patient also suffered from hoarseness, presented
copy showed the massive swelling of the left laryngeal vestibular fold that completely
obscures the glottis. The patient underwent the surgery and broad-spectrum antibiotic
therapy. There were no complications during the post-operative period.
© 2013 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by
Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved.
Wstęp
Laryngocele jest jednostką chorobową, której istotą jest
nieprawidłowe uwypuklenie błony śluzowej woreczka kieszonki krtaniowej Morgagniego [1]. Jest to szczelinowata
przestrzeń uwypuklająca się ku górze w obrębie przedniej
części kieszonki krtaniowej, od strony przyśrodkowej granicząca z fałdem przedsionka, a od strony bocznej z górnoprzyśrodkową powierzchnią chrząstki tarczowatej. Błona
śluzowa woreczka krtaniowego ma bardzo dużo gruczołów
wydzielniczych, co wiąże się z jej prawdopodobną funkcją
produkcji śluzu nawilżającego fałdy głosowe [2]. Prawidłowy
wymiar osi długiej woreczka, opisywany przez Broylesa,
wynosi < 8 mm u 75% populacji, między 10 a 15 mm u 17%
i > 15 mm u 8%. O laryngocele mówimy, jeśli wymiar
woreczka przekracza 10 mm powyżej górnej powierzchni
chrząstki tarczowatej. Termin ten został wprowadzony
przez Virchowa w 1867 r. [2], a pierwsza wzmianka
o anomaliach tego typu pochodzi z czasów wojen napoleońskich, z 1829 roku, kiedy francuski lekarz Jean D. Larrey
opisał anomalie krtani egipskiego muezina. Laryngocele
* Adres do korespondencji: Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa, Polska. Tel.: +48 22 5992521;
fax: +48 22 5992523.
Adres email: [email protected] (T. Wójtowicz).
2084-5308/$ – see front matter © 2013 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved.
http://dx.doi.org/10.1016/j.ppotor.2013.05.003
118
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120
[(Ryc._1)TD$FIG]
najczęściej wypełnione jest powietrzem, może też być
wypełnione śluzem (laryngomucocele), który w wyjątkowych
przypadkach ulega nadkażeniu bakteryjnemu ( piomucocele).
Etiologia i patogeneza schorzenia nie zostały jeszcze
jednoznacznie wyjaśnione i pozostają kwestią sporną. Opisany przypadek stanowi rzadko spotykany zespół powikłań
powstania piomukocele.
Opis przypadku
57-letni pacjent zgłosił się na ostry dyżur laryngologiczny
z powodu duszności, chrypy i uczucia przeszkody podczas
połykania. Z wywiadu ustalono, że chory od kilku lat uskarża
się na chrypkę i wyczuwa guzek średnicy 1 cm po lewej
stronie szyi, który przy infekcjach gardła powiększał się,
a następnie zmniejszał objętość. Badaniem laryngologicznym
stwierdzono obecność guza po stronie lewej na szyi. Guz
o średnicy 4 cm położony pomiędzy przednim brzegiem
mięśnia mostkowo-obojczykowo-sutkowego a chrząstką tarczowatą był nieruchomy względem podłoża oraz bolesny przy
palpacji. W laryngoskopii pośredniej szpara głośni była całkowicie przysłonięta przez obrzęk i uwypuklający się lewy fałd
przedsionka. Nie stwierdzono innych zmian w badaniu laryngologicznym. Pacjent negował choroby przewlekłe, podawał
palenie tytoniu w ilości < 20 szt./dobę.
Badanie ultrasonograficzne wykazało obecność otorebkowanego płynu w miejscu widocznego guza. Zmianę nakłuto,
uzyskując 15 ml treści ropnej, którą przesłano do badania
mikrobiologicznego. Badanie morfologii krwi wykazało podwyższone wskaźniki stanu zapalnego, radiogram klatki piersiowej był prawidłowy.
Po przyjęciu do Kliniki chory otrzymał dożylną antybiotykoterapię (Biotraxon 1 2 g + Metronidazol 3 500 mg) oraz
steroidy. Duszność ustąpiła, a w kontrolnej laryngoskopii
stwierdzono niewielką poprawę. Wykonano badanie TK szyi
z kontrastem, które uwidoczniło niecharakterystyczną, płynowo-powietrzną, ostro odgraniczoną od otoczenia przestrzeń o wymiarach poprzecznych 43 30 mm, położoną
bocznie od krtani po stronie lewej, poniżej kości gnykowej,
do przodu od naczyń szyjnych (Ryc. 1). W krtani stwierdzono znaczne pogrubienie fałdu przedsionka oraz wypełnienie lewej kieszonki krtaniowej. Następnego dnia wykonano badanie endoskopowe krtani, stwierdzając masywny
obrzęk okolicy lewego fałdu przedsionka przysłaniający
szparę głośni. Chorego ze wstępnym rozpoznaniem: laryngocele mieszane zakwalifikowano do leczenia operacyjnego.
Część wewnętrzną torbieli usunięto promieniem laserowym
CO2, wykonując vestibulektomię, część zewnętrzną wypreparowano z tkanek otaczających i odcięto aż po szypułę
wchodzącą przez błonę tarczowo-gnykową, docierając do
światła krtani (Ryc. 2).
Okres pooperacyjny przebiegł bez powikłań. Pacjent przez
7 dni pozostawał w Klinice, otrzymując Biotraxon (1 2 g i.v.)
i Metronidazol (3 500 mg i.v.). W okresie okołooperacyjnym
zastosowano sterydoterapię (1 125 mg Solumedrol i.v.).
Pooperacyjny wynika badania histopatologicznego potwierdził wstępne rozpoznanie: torbiel krtani. Obecnie pacjent
pozostaje pod kontrolą ambulatorium Kliniki, bez objawów
wznowy torbieli.
Ryc. 1 – Tomografia komputerowa – widoczna torbiel
mieszana krtani
Fig. 1 – CT scan of the larynx – mixed laryngocele with an air/
fluid level
Omówienie
Przyczyny patologicznego powiększenia woreczka kieszonki
i powstania larygocele (woreczek rozdęty, wypełniony powietrzem) lub saccular cyst – mukocele (woreczek rozdęty,
wypełniony śluzem) czy mukopiocele w przypadku zakażenia
nie są do końca poznane i pozostają obiektem licznych
[(Ryc._2)TD$FIG]
Ryc. 2 – Preparowanie torbieli z dostępu zewnętrznego –
zdjęcie śródoperacyjne
Fig. 2 – Mucocele resection from the external approach –
intraoperative view
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120
hipotez. Rozważa się mechanizm częstego urazu ciśnieniowego krtani, do którego dochodzi podczas wykonywania
natężonej próby Valsalvy, np. u muzyków grających na
instrumentach dętych [3] lub hutników wydmuchujących
szkło. Jednak przegląd 139 przypadków laryngocele przeprowadzony przez Stella i Marana w 1975 roku wykazał, że
zaledwie jeden z pacjentów spełniał to kryterium [4]. Hipoteza
powstawania związana z rozrostem nowotworowym badana
przez Celina opublikowana na łamach Laryngoscope w 1991
zakłada, że masa guza, uciskając na ujście woreczka Morgagniego działa jak zastawka wpuszczająca powietrze do
środka, uniemożliwiająca jego swobodne ujście. Badanie
pokazuje, że w 19% krtani usuniętych z powodu raka krtani
oraz w 2% usuniętych z powodu raka gardła dolnego występowało laryngocele [5]. W 29% badań TK pacjentów z rakiem
krtani ujawniało laryngocele, podczas gdy było ono obecne
zaledwie w 9% TK zdrowych krtani. Rak jako jednoznaczną
przyczynę choroby zaburza jednak fakt, że ponad połowa
laryngocele znajdowała się po stronie przeciwnej do guza
w krtani. Micheau podaje obecność laryngocele w 22 z 120
przypadków przebadanych raków krtani. W 50% przypadków
opisano naciekanie chrząstki tarczowatej i w 10% pierścieniowatej. Na powstawanie choroby mógł mieć też wpływ bardzo
inwazyjny typ raka oraz szerzenie się rozrostu w kierunku ku
górze od szpary głośni [6]. Canalis na 131 przebadanych
pacjentów z objawowym laryngocele u 4–5% podaje ukryte
ognisko raka i zwraca uwagę na niedoskonałości oceny
endoskopowej w porównaniu z diagnostyką obrazową – TK
z kontrastem [7].
Wspomnieć należy również o wrodzonym laryngocele,
które może ujawnić się dopiero w wieku dojrzałym. Predysponować do tego mogą wrodzone, powiększone woreczki
kieszonki (>15 mm w osi długiej) [8].
Za powstawanie laryngomukocele odpowiedzialne uznaje
się też urazy krtani [9]: mechaniczne – związane np.
z zabiegami w jej obrębie [10] (mikrochirurgia, również
laserowa), jak i ciśnieniowe – natężona próba Valsalvy,
niewłaściwa fonacja. Nie bez wpływu pozostają również
choroby tkanki łącznej, mogące predysponować do obustronnego mukocele [11].
Schorzenie ujawnia się najczęściej po 50. roku życia,
częściej u mężczyzn (5:1). Zachorowalność to zaledwie 1:25
milionów ludzi na rok [2].
119
endoskopowe uważane są za metody uzupełniające, które
nie umożliwiają pełnej oceny rozległości zmiany [14]. Punkcja aspiracyjna guza szyi pozwala na identyfikację patogenu
zakażonego mukocele [12].
Leczenie
Leczenie piomukocele wymaga interwencji chirurgicznej
w odróżnieniu od niezakażonego, bezobjawowego laryngoczy mukocele, które można pozostawić do obserwacji. Typ
operacji zależy od charakteru zmiany: dostęp wewnętrzny –
endoskopowy jest odpowiedni przy małych mukopiocele
wewnętrznych. Leczenie torbieli mieszanych wymaga zastosowania dostępu podwójnego: endoskopowego w celu usunięcia części wewnątrzkrtaniowej trobieli i zewnętrznego
w celu usunięcia zewnątrzkrtaniowej części. Takie postępowanie umożliwia całkowite usunięcie torbieli u większości
chorych. W wyjątkowych przypadkach dużych torbieli wewnętrznych i mieszanych krtani dostęp zewnętrzny połączony jest z rozszczepieniem krtani, laryngotomią boczną,
thyrotomią z rozcięciem błony tarczowo-gnykowej, a niekiedy
z usunięciem górno-bocznej części chrząstki tarczowatej, co
pozwala na lepszy wgląd do przestrzeni okołogłośniowej
i podśluzówkowe wycięcie zmiany.
Wnioski
1. Mukopiocele i mukolaryngocele może powodować zagrażające życiu zwężenie dróg oddechowych pacjenta. Obraz
kliniczny pacjenta z mukopiocele mieszanym może imitować objawy raka krtani. W 15% przypadków laryngocele
współistnieje z rakiem krtani.
2. Badaniem z wyboru w tych przypadkach jest TK szyi
z kontrastem.
3. Dostęp operacyjny należy dostosować do charakteru
i rozmiarów torbieli.
Wkład autorów/Authors' contributions
Według kolejności.
Objawy i diagnostyka
Konflikt interesu/Conflict of interest
Objawy mukopiocele zależą od jego rozmiarów oraz typu
(wewnętrzne, zewnętrzne, mieszane). Zaliczamy do nich
chrypę, stridor, duszność, kaszel, ból gardła, uczucie przeszkody przy przełykaniu z dysfagią włącznie, bolesny obrzęk
szyi, guz na szyi narastający przy wykonywaniu próby Valsalvy (typ mieszany lub zewnętrzny), objaw Bryce'a – uczucie
przelewania podczas ucisku tkanek szyi, gorączka [12].
TK szyi z kontrastem jest badaniem z wyboru ukazującym dobrze odgraniczone od otoczenia mukopiocele wypełnione płynem lub płynem i gazem [13]. RM jako badanie
uzupełniające pozwala na dokładne zobrazowanie zmiany
względem struktur otaczających, jak błona tarczowo-gnykowa, fałdy przedsionka, fałdy głosowe. USG i badanie
Nie występuje.
Finansowanie/Financial support
Nie występuje.
Etyka/Ethics
Treści przedstawione w artykule są zgodne z zasadami
Deklaracji Helsińskiej, dyrektywami EU oraz ujednoliconymi
wymaganiami dla czasopism biomedycznych.
120
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 2 (2013) 117–120
p i s m i e n n i c t w o / r e f e r e n c e s
[1] Holinger LD, Barnes DR, Snid LJ, Holinger PH. Laryngo-cele.
Ann Otol Rhinol Laryngol 1978;87(5 Pt 1):675–685.
[2] Baker HL, Baker SR, McClatchey KD. Manifestations
andmanagement of laryngoceles. Head and Neck Surg
1982;4(6):450–456.
[3] Gallivan K, Gallivan J. Bilateral mixed laryngoceles:
simultaneous strobovideolaryngoscopy and external video
examination. Voice 2002;2:258–266.
[4] Stell PM, Maran AD. Laryngocele. J Laryngol Otol
1975;89:915–924.
[5] Celin SE, Johnson J, Curtin H, Barnes L. The association
oflaryngocele with squamous cell carcinoma of the larynx.
Laryngoscope 1991;101:529–536.
[6] Micheau C, Luboinski B, Lanchi P, Cachin Y. Relationship
between laryngoceles and laryngeal carcinoma. Laryngoscope 1978;88:680–688.
[7] Canalis RF. Observations on the simultaneous occurrence
oflaryngocele and cancer. J Otolaryngol 1976;5:207–212.
[8] Cavo Jr JW, Lee JC. Laryngocele after childbirth. Otolaryn-gol
Head Neck Surg 1993;109(4):766–768.
[9] Kohli GS, Wig U, Sahni JK, Yadav SPS. Traumatic
laryngocele. Indian Journal of Otolaryngology 1985
September;37(3):122–123.
[10] Upile T, Jerjes W, Sipaul F, El Maaytah M, Singh S,
Howard D, et al. Laryngocele: a rare complication of surgical
tracheostomy. BMC Surgery 2006;6:14.
[11] Arslan N, Ceylan A, Çetin A. Demirci. Laryngeal amyloidosis
with laryngocele: MRI and CT. Neuroradiology June 1998;40
(6):401–403.
[12] Dursun G, Ozgursoy OB, Beton S, Batikhan H. Current
diagnosis and treatment of laryngocele in adults.
Otolaryngol Head Neck Surg 2007 Feb;136(2):211–215.
[13] Nazaroglu H, Ozates M, Uyar A, Deger E, Simsek M.
Laryngopyocele: signs on computed tomography. Eur J
Radiol 2000;33(1):63–65.
[14] Pruszewicz A, Obrębowski A, Maciejewska B. Obustronne
wewnętrzne laryngocele ze współistniejącym nosowaniem
otwartym. Otolaryng Pol 2006;60(6):935–938.