FULL TEXT - Polski Przegląd Otorynolaryngologiczny

polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 3 (2014) 152–155
Dostępne online www.sciencedirect.com
ScienceDirect
journal homepage: www.elsevier.com/locate/ppotor
Kazuistyka/Case Report
Torbiel boczna szyi czy przerzut raka
płaskonabłonkowego
Branchial cleft cyst or squamous cell carcinoma cystic metastases
Małgorzata Litwiniuk 1,2,*, Jagna Nyckowska 1, Antoni Bruzgielewicz 1,
Ewa Osuch-Wójcikiewicz 1
1
2
Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, Kierownik: prof. Kazimierz Niemczyk, Warszawa, Polska
Studium Medycyny Molekularnej, Kierownik: prof. Bożena Kamińska-Kaczmarek, Warszawa, Polska
informacje o artykule
abstract
Historia artykułu:
Cystic cervical mass is a difficult diagnostic challenge. Branchial cleft cysts are conside-
Otrzymano: 23.06.2014
red to be the most common cause of the cystic neck lesions. However, squamous cell
Zaakceptowano: 04.07.2014
carcinoma (SCC) of the upper aerodigestive tract may send regional lymph node metas-
Dostępne online: 16.07.2014
tases that can also manifest clinically as a cystic tumor. This possibility should especially
be considered in adult patients. Therefore, a more attentive pre- and postoperative diag-
Słowa kluczowe:
torbiel boczna szyi
rak płaskonabłonkowy
nostics is necessary in patients over 40 years of age, presenting with a cystic cervical
przerzuty regionalne
pierścień Waldeyera
malignant lesions in a course of diagnostics.
mass. In this article we present two cases of cystic neck masses in patients over 40 years
old, that have been initially considered to be branchial cleft cysts and turned out to be
© 2014 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by
Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights reserved.
Keywords:
Branchial cleft cyst
Squamous cell carcinoma
Regional lymph nodes metastases
Waldeyer's ring
Wstęp
Torbiel boczna szyi jest łagodnym guzem występującym na
bocznej powierzchni szyi. Mechanizm powstawania tego typu
torbieli pozostaje nie do końca wyjaśniony. Przez wiele lat
powszechnie obowiązywała teoria, według której zmiana ta
wywodzi się z pozostałości nieprawidłowo zamkniętej
w trakcie rozwoju embrionalnego drugiej kieszonki skrzelowej. Hipoteza ta nie tłumaczy jednak pochodzenia nietypowo
położonych torbieli. Dlatego też w ostatnich latach coraz
większą popularność zdobywa teoria, według której torbiel
boczna szyi powstaje w wyniku torbielowatego zwyrodnienia
węzłów chłonnych [1]. Torbiel boczna szyi jest najczęstszym
guzem występującym w tej okolicy u dzieci oraz młodych
dorosłych. U osób po 40. roku życia rozpoznanie torbieli
* Adres do korespondencji: Katedra i Klinika Otolaryngologii WUM, ul. Banacha 1a, 02-097 Warszawa, Polska. Tel.: +48 22 599 10 21.
Adres email: [email protected] (M. Litwiniuk).
http://dx.doi.org/10.1016/j.ppotor.2014.07.001
2084-5308/© 2014 Polish Otorhinolaryngology - Head and Neck Surgery Society. Published by Elsevier Urban & Partner Sp. z o.o. All rights
reserved.
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 3 (2014) 152–155
bocznej szyi powinno być ustalane ostrożne, bowiem
w ostatecznym rozpoznaniu częściej jest to przerzut raka
płaskonabłonkowego, który może współwystępować z torbielą. Ocenia się, że w grupie pacjentów powyżej 40. roku
życia nawet 80% torbielowatych zmian w obrębie szyi może
mieć złośliwy charakter [2]. W artykule prezentujemy dwa
przypadki torbielowatych guzów szyi u pacjentek powyżej
40. roku życia, zdiagnozowanych początkowo jako torbiele
boczne szyi, które okazały się ogniskami przerzutowymi raka
płaskonabłonkowego.
153
badanie histopatologiczne ujawniło ognisko raka płaskonabłonkowego. Pacjentkę zakwalifikowano do radioterapii
uzupełniającej. Przeprowadzono u niej napromienianie
radykalne fotonami X o energii 6 Mv. Pacjentka otrzymała
sumaryczną dawkę 7000 cGy/t na guz nasady języka oraz
przerzutowo zajęte węzły chłonne szyi po stronie prawej,
a także 6600 cGy/t na gardło po stronie prawej oraz 5400 cGy/t
na węzły chłonne zagardłowe po stronie lewej. Obecnie
pozostaje pod kontrolą Ambulatorium Kliniki.
Omówienie
Przypadek pierwszy
56-letnia pacjentka została przyjęta do Kliniki z powodu
bezbolesnej, szybko powiększającej się zmiany po lewej
stronie szyi, którą zauważyła po raz pierwszy przed trzema
miesiącami. Ponadto pacjentka podała w wywiadzie nawracające od kilku lat zapalenia migdałków podniebiennych.
Badanie przedmiotowe ujawniło obecność na bocznej powierzchni szyi, w okolicy kąta żuchwy, okrągłego, przesuwalnego, niebolesnego guza, o średnicy około 4 cm. W wykonanej
tomografii komputerowej opisana została dobrze odgraniczona torbielowata zmiana, położona do tyłu od ślinianki
podżuchwowej i bocznie od żyły szyjnej wewnętrznej. Obraz
TK przemawiał w pierwszej kolejności za torbielą wywodzącą
się z drugiej kieszonki skrzelowej. Pacjentka przeszła zabieg
chirurgicznego usunięcia torbieli. W badaniu histopatologicznym wyciętej zmiany stwierdzono obecność atypowego
nabłonka wielowarstwowego płaskiego z drobnymi ogniskami
naciekania – rak w torbieli. Pacjentka została ponownie
przyjęta do Kliniki i poddana panendoskopii, która nie ujawniła żadnych nieprawidłowości, poza dyskretną asymetrią
migdałków podniebiennych. Z tego powodu u pacjentki wykonano tonsillektomię, a w lewym migdałku podniebiennym
badanie histopatologiczne ujawniło obecność ogniska raka
płaskonabłonkowego. Pacjentka została zakwalifikowana do
radioterapii uzupełniającej. Otrzymała dawkę całkowitą 6000
cGy/t na lewy migdałek podniebienny oraz zmienione
przerzutowo węzły chłonne po stronie lewej.
Przypadek drugi
81-letnia pacjentka zgłosiła się do Kliniki z powodu obserwowanego od 4 miesięcy guza po prawej stronie szyi. Pacjentka
negowała jakiekolwiek inne dolegliwości. W badaniu USG
została opisana zmiana o wym. 4 1 1 cm, położona na
wysokości rozwidlenia tętnicy szyjnej wspólnej, o morfologii
torbieli bocznej szyi. Badanie przedmiotowe ujawniło obecność po prawej stronie szyi niebolesnej, przesuwalnej zmiany,
położonej do przodu od przedniego brzegu mięśnia mostkowo-obojczykowo-sutkowego. Pacjentkę poddano zabiegowi
chirurgicznego usunięcia guza. W badaniu histopatologicznym otrzymanego materiału stwierdzono ogniskowe nacieki
raka płaskonabłonkowego w ścianie torbieli, odpowiadające
obrazowi przerzutu raka płaskonabłonkowego. Pacjentkę
przyjęto ponownie do Kliniki w celu wykonania direktoskopii
krtani i gardła dolnego. Stwierdzono pogrubienie nasady
języka po stronie prawej. W pobranych ze zmiany wycinkach
Węzły chłonne szyi, w których rozwija się przerzut raka płaskonabłonkowego z rejonu głowy i szyi, mogą ulegać torbielowatemu zwyrodnieniu i imitować łagodne torbielowate guzy
szyi. Częstość takiej torbielowatej transformacji jest oceniana
na 33–66% [3, 4]. W kilku niezależnych badaniach stwierdzono
obecność ognisk raka płaskonabłonkowego w 3–24% guzów,
zdiagnozowanych początkowo jako torbiele boczne szyi [5].
Pietarinen-Runtti i wsp. zanalizowali 196 przypadków pacjentów operowanych z powodu torbielowatej zmiany na szyi
w Szpitalu Uniwersyteckim w Helsinkach. U 3,6% pacjentów
pooperacyjne badanie histopatologiczne ujawniło ogniska
raka płaskonabłonkowego w torbieli [2]. Częstość występowania zmian złośliwych w torbieli rośnie wraz z wiekiem.
Granstrom i wsp. podają, że odsetek ognisk raka płaskonabłonkowego stwierdzanych w obrębie torbieli szyi sięga 80%
u osób powyżej 40. roku życia. Dlatego też autorzy sugerują,
że u pacjentów w wieku powyżej 40 lat wszystkie trobielowate
zmiany w obrębie szyi powinny być traktowane jako złośliwe,
dopóki nie udowodni się, że jest inaczej [6].
Zdecydowana większość przerzutów raka płaskonabłonkowego stwierdzanych w torbielach szyi pochodzi z ognisk
pierwotnych zlokalizowanych w strukturach pierścienia
Waldeyer'a. Migdałki podniebienne, gardłowy i językowe są
pokryte warstwą komórek nierogowaciejącego nabłonka płaskiego, który może być punktem wyjścia raka płaskonabłonkowego. Najczęstszą lokalizacją ogniska pierwotnego opisywaną w literaturze jest migdałek podniebienny (według
różnych autorów 33–64%), w następnej kolejności nasada
języka (migdałek językowy) oraz tkanka limfatyczna nosogardła [3, 7]. W drugim przedstawionym przypadku ognisko
pierwotne znajdowało się w nasadzie języka.
Rzadkim rodzajem raka odnajdywanego w torbielowatych
guzach szyi jest rak brodawkowaty tarczycy. Rozpoznanie to
powinno być brane pod uwagę zwłaszcza u młodszych
pacjentów, którzy zgłaszają się do laryngologa z guzem bocznej powierzchni szyi [8].
Istnienie pierwotnego raka płaskonabłonkowego wywodzącego się z torbieli bocznej szyi stanowi przedmiot kontrowersji. Dotychczas w literaturze opisano tylko kilka przypadków ogniska określonego jako pierwotna zmiana wywodząca
się z nabłonka torbieli, a kryteria histopatologiczne takiego
rozpoznania są niejasne. Dlatego też niektórzy autorzy sugerują, że rak płaskonabłonkowy w torbieli jest zawsze ogniskiem przerzutowym, jednak nie zawsze jest możliwe odnalezienie guza pierwotnego [9, 10].
Przedoperacyjna diagnostyka torbielowatych zmian na
szyi stanowi trudne wyzwanie dla klinicysty. Badanie
154
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 3 (2014) 152–155
ultrasonograficzne jest zazwyczaj pierwszym badaniem obrazowym, wykonywanym u tych pacjentów. Może ono ujawnić
torbielowatą naturę guza, obecność ewentualnych przegród
w jego świetle oraz zobrazować jego unaczynienie. Niestety
żadna z tych cech nie przemawia jednoznacznie za łagodnym
lub złośliwym charakterem zmiany [11]. Badanie USG jest
często połączone z wykonaniem biopsji cienkoigłowej. Biopsja
jest użytecznym narzędziem diagnostycznym i uznanym
standardem postępowania w odniesieniu do guzów litych,
gdzie jej swoistość ocenia się na bliską 100%, a odsetek
wyników fałszywie negatywnych na mniej niż 3%. W odniesieniu do zmian torbielowatych biopsja cienkoigłowa jest
znacznie mniej przydatna, ze względu na bardzo wysoki
odsetek wyników fałszywie negatywnych, sięgający 38–63%
według różnych badań [12, 13]. Nordemar i wsp. zanalizowali
przy użyciu cytometrii przepływowej kariotyp komórek
pobranych podczas biopsji cienkoigłowej 50 pacjentów z torbielowatymi guzami szyi. 70% próbek pochodzących z ognisk
przerzutowych raka płaskonabłonkowego charakteryzowało
się aneuploidią, podczas gdy wszystkie łagodne zmiany
wykazywały prawidłowy, diploidalny kariotyp. Na tej podstawie autorzy zasugerowali, że badanie kariotypu za pomocą
cytometrii przepływowej może być dodatkową metodą badawczą zwiększającą czułość biopsji cienkoigłowej [14].
Kolejnym badaniem w diagnostyce torbieli szyi jest tomografia komputerowa lub rezonans magnetyczny. Powinno być
ono wykonane u wszystkich pacjentów powyżej 40. roku
życia, z podejrzeniem torbieli bocznej szyi. Nie istnieją
radiologiczne cechy, które pozwoliłyby jednoznacznie różnicować torbielowate zmiany łagodne i złośliwe w obrębie szyi.
W pierwszym przedstawionym przypadku obraz TK sugerował obecność torbieli. Goyal i wsp. zanalizowali 385 wyników
badań TK u pacjentów diagnozowanych z powodu obecności
guza szyi. U 50 z nich rozpoznano zmiany o charakterze
torbielowatym, z których 29 okazało się w toku dalszego
postępowania torbielą boczną szyi, a 21 przerzutem raka
płaskonabłonkowego. Na podstawie obrazów tomograficznych stwierdzili oni, że torbiele o charakterze łagodnym mają
większe rozmiary, równe brzegi, rzadko zawierają wewnętrzne przegrody oraz rzadko powodują widoczny w TK
odczyn zapalny sąsiednich tkanek. Autorzy zwracają jednak
uwagę, że obraz tomograficzny nie może być rozstrzygającym
kryterium w różnicowaniu pomiędzy złośliwym a łagodnym
charakterem omawianych zmian [11].
W ostatnich latach podkreśla się znaczenie infekcji wirusem HPV w rozwoju raka płaskonabłonkowego w obrębie
głowy i szyi. DNA wirusa HPV jest znajdowane zarówno
w guzach pierwotnych, jak i w przerzutach raka do węzłów
chłonnych, co może stanowić cenną dodatkową wskazówkę
diagnostyczną w różnicowaniu zmian łagodnych ze złośliwymi [15, 16]. Goldenberg i wsp. przeanalizowali 20 usuniętych chirurgicznie torbieli z ogniskami przerzutów raka
płaskonabłonkowego. DNA wirusa HPV-16 wykryto w 85%
przypadków [17].
Podsumowanie
Guzy szyi o charakterze torbieli stanowią trudny problem
diagnostyczny, zwłaszcza w grupie dorosłych pacjentów.
Podstawową metodą w diagnostyce tych zmian jest badanie
USG, uzupełnione biopsją cienkoigłową. U pacjentów powyżej
40. roku życia zaleca się dodatkowo wykonanie badania TK
lub MRI [18]. Jeśli wynik biopsji wskazuje na obecność
przerzutu raka płaskonabłonkowego lub jest niejednoznaczny, dalsze postępowanie powinno polegać na usunięciu
torbieli oraz wykonaniu panendoskopii. Należy pobrać wycinki do badania histopatologicznego ze wszystkich ewentualnie odnalezionych patologicznych zmian, uzasadnione
może być także wykonanie tonsillektomii. U ok 10% pacjentów, pomimo przeprowadzonych badań, również PET, nie
udaje się zidentyfikować ogniska pierwotnego [19]. W każdym
z tych przypadków pacjent powinien być poddany uzupełniającej radioterapii.
Wkład autorów/Authors' contributions
Według kolejności.
Konflikt interesu/Conflict of interest
Nie występuje.
Finansowanie/Financial support
Nie występuje.
Etyka/Ethics
Treści przedstawione w artykule są zgodne z zasadami
Deklaracji Helsińskiej, dyrektywami EU oraz ujednoliconymi
wymaganiami dla czasopism biomedycznych.
pi
smiennictwo/references
[1] Golledge J, Ellis H. The etiology of lateral (branchial) cervical
cysts: past and present theories. The Journal of Laryngology
and Otology 1994;108(8):653–659.
[2] Pietarinen-Runtti P, Apajalahti S, Robinson S, Passador-Santos F, Leivo I, Mäkitie AA. Cystic neck lesions: clinical,
radiological and differential diagnostic considerations. Acta
Otolaryngologica 2010;130:300–304.
[3] Goldenberg D, Sciubba J, Koch W. Cystic Metastasis From
Head and Neck Squamous Cell Cancer: A Distinct Disease
Variant? Head Neck 2008;30(7):898–903.
[4] Regauer S, Mannweiler S, Anderhuber W, Gotschuli A,
Berghold A, Schachenreiter J, et al. Cystic lymph node
metastases of squamous cell carcinoma of Waldeyer's ring
origin. Br J Cancer 1999;79:1437–1442.
[5] Gourin CG, Johnson JT. Incidence of unsuspected
metastases in lateral cervical cysts. Laryngoscope
2000;110:1637–1641.
[6] Granstrom G, Edstrom S. The relationship between cervical
cysts and tonsillar carcinoma in adults. J Oral Maxillofac
Surg 1989;47:16–20.
[7] Thompson LD, Heffner DK. The clinical importance of cystic
squamous cell carcinomas in the neck: a study of 136 cases.
Cancer 1998;82:944–956.
polski przeglĄd otorynolaryngologiczny 3 (2014) 152–155
[8] Nakagava T, Takashima T, Tomiyama K. Differential
diagnosis of a lateral cervical cyst and solitary cystic lymph
node metastasis of occult thyroid papillary carcinoma. J
Laryngol Otol 2001;115:240–242.
[9] Soh KB. Branchiogenic Carcinomas: do they exist? J R Coll
Surg Edinb 1998;43:1–5.
[10] Zinnermann CE, von Domarus H, Moubayed P. Carcinoma
in situ in a lateral cervical cyst. Head Neck 2002;24:965–969.
[11] Goyal N, Zacharia T, Goldenberg D. Differentiation of
Branchial Cleft Cysts and Malignant Cystic Adenopathy
of Pharyngeal Origin. AJR Am J Roentgenol 2012;199(2):
W216–W221.
[12] Sira J, Makura ZG. Differential diagnosis of cystic neck
lesions. Ann Otol Rhin and Laryng 2011;120(6):409–413.
[13] Ustum M, Risberg B, Davidson B, Berner A. Cystic change in
metastatic lymph nodes: a common diagnostic pitfall in fineneedle aspiration cytology. Diagn Cytopathol 2002;27:
387–392.
[14] Nordemar S, Tani E, Hogmo A, Jangard M, Auer G,
Munck-Wikland E. Image cytometry DNA -analysis of fine
needle aspiration cytology to aid cytomorphology in the
distinction of branchial cleft cyst from cystic metastasis of
[15]
[16]
[17]
[18]
[19]
155
squamous cell carcinoma: a prospective study.
Laryngoscope 2004;114:1997–2000.
Begum S, Gillson M, Nicol TL, Westra WH. Detection of
human papilloma virus in fine needle aspirates to
determine tumor origin in patients with metastatic
squamous cell carcinoma of the head and neck. Clin Cancer
Res 2007;13:1186–1191.
Evans M, Powell NG. The changing etiology of head and
neck cancer: the role of human papillomavirus. Clin Oncol
2010;22:538–546.
Goldenberg D, Begum S, Westra WH, Khan Z, Sciubba J, Pai
SI, et al. Cystic lymph node metastasis in patients with
head and neck cancer: a HPV associated phenomenon.
Head Neck 2008;30:898–903.
Andrews PJ, Giddings CE, Su AP. Management of lateral
cystic swellings of the neck in the over 40s' age group.
J Laryngol Otol 2003;117:318–320.
Vital D, Huber G, Pezier T, Rossle M, Probst R,
Widmer GM. Epithelial Cyst in the Posterior Triangle of the
Neck: Atypical Branchial Cyst or Cystic Lymph Node
Metastasis? Case Rep Otolaryngol 2014;2014:912347. Epub
Jun 2014.