Nieinwazyjne grzybicze zapalenie zatoki

ed
.
tio
np
roh
ibit
Nieinwazyjne grzybicze zapalenie zatoki (grzybniak) –
trudności diagnostyczne
Noninvasive fungal sinusitis (fungus ball) – diagnostic difficulties
Dariusz Babiński¹, Waldemar Narożny¹, Andrzej Skorek¹, Robert Rzepko², Czesław Stankiewicz¹
eo
nly
-d
istr
Summary
Noninvasive fungal sinusitis (fungus ball) is usually found in one sinus and the most frequently is caused by Aspergillus.
Diagnostic criteria are based on histopathology, and fungal cultures are frequently negative. The clinical symptomatology
mimics chronic rhinosinusitis and radiology, specially CT and MRI are helpful for making decision of surgery. The authors
present 4 cases of fungus ball of the paranasal sinus. In one case clinical symptoms, endoscopic examination of nasal cavity
and CT scans suggested foreign body in the maxillary sinus. In other case clinical and radiological evidences made us to
thing of neoplasmatic disease of the frontal sinus. In remaining two cases mycetoma was found in the sphenoid sinus.
Surgical removal was the treatment in all cases and followed by systemic antifungal therapy in one case because of bone
destruction. Histopathology revealed hyphae of Aspergillus without evidence of tissue invasion, fungal cultures in two
cases were negative, an in other two Aspergillus fumigatus culture were obtained.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
ibu
¹Klinika Chorób Uszu, Nosa, Gardła i Krtani Akademii Medycznej w Gdańsku
Kierownik: prof. dr hab. med. C. Stankiewicz
²Katedra i Zakład Patomorfologii AM w Gdańsku
Kierownik: prof. dr hab. med. K. Jaśkiewicz
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
D. Babiński i inni
-
us
Ke y wo rds: fungal sinusitis, fungus ball, Aspergillus, diagnosis, treatment
Otolaryngol Pol 2007; LXI (5): 694–697 © 2007 by Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów – Chirurgów Głowy i Szyi
on
al
is c
op
y is
for
pe
rs
Guz grzybiczy jest jedną z form nieinwazyjnego
grzybiczego zapalenia zatok przynosowych. Pierwszy
opis grzybniaka zatoki szczękowej podał Mackenzie w
1983 r. [1]. Najczęściej dotyczy on pojedynczej zatoki,
zwykle szczękowej, znacznie rzadziej zatoki klinowej
lub czołowej [1, 2]. Rozpoznanie grzybniaka najczęściej jest przypadkowe ze względu na skąpe i niecharakterystyczne objawy [1–4]. Najczęściej chorują dorośli
z prawidłową odpornością. Patogenem zwykle jest
Aspergillus fumigatus oraz Aspergillus flavus, w pojedynczych opisanych przypadkach, ale niepotwierdzonych badaniem mikologicznym, był Mucor [1, 2].
Grzyby dostają się do zatoki drogą powietrzną
lub podczas zabiegów stomatologicznych, a rozwojowi grzybniaka sprzyjają blokada ujścia zatoki
oraz uszkodzenie błony śluzowej. Istnieją również
doniesienia o wpływie tlenku cynku, komponentu
materiału stomatologicznego, na rozwój grzybniaka
[5]. Objawy grzybniaka nie są charakterystyczne, a
najczęstsze to: ból głowy, wydzielina śluzowa lub
śluzowo-ropna w jamie nosowej, upośledzenie drożności nosa oraz rzadko podwyższona ciepłota ciała,
kaszel i zaburzenia widzenia [1, 2].
Grzybicze nieinwazyjne zapalenie zatok może
przybrać formę alergicznego grzybiczego zapalenia
oraz grzybniaka [1, 6]. Uri i wsp. rozróżniają jako
odrębną postać przewlekłe wrzodziejące zapalenie
[7]. Kryteria rozpoznania grzybniaka są następujące:
1 – radiologiczne objawy zacienienia z ogniskowym
zwapnieniem lub bez, 2 – śluzowo-ropna, „serowata”, „klejowata” wydzielina w świetle zatoki, 3
– gęsty, zbity konglomerat grzybni oddzielony, ale
przylegająca do błony śluzowej zatoki. 4 – cechy
histopatologiczne przewlekłego zapalenia błony śluzowej (limfocyty, komórki plazmatyczne, mastocyty,
eozynofile bez ich dużej liczby, bez ziarninowa-
Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów.
Th
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
Hasła i n de kso we : grzybicze zapalenie zatok, grzybniak, Aspergillus, diagnostyka, leczenie
694
Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5
ed
.
MATERIAŁ I METODY
nly
-d
istr
ibu
Materiał stanowi 4 chorych w wieku 35–75 lat
leczonych w Klinice Otolaryngologii w Gdańsku w
latach 2004–2006.
Metoda: Rozpoznanie izolowanego grzybiczego
zapalenia zatok ustalano na podstawie badania podmiotowego, przedmiotowego i radiologicznego – TK i
MR. U wszystkich chorych wykonano badanie bakteriologiczne i histopatologiczne materiału uzyskanego
podczas zabiegu oraz badanie mikoserologiczne.
is c
op
y is
for
pe
rs
on
al
us
Grzybicze izolowane zapalenie zatoki (grzybniak)
rozpoznano u 4 chorych. Szczegółowo dane kliniczne
zestawiono w tabeli I. W 1 przypadku choroba była
ograniczona do zatoki szczękowej, w 1 przypadku
do zatoki czołowej, a w 2 przypadkach grzybniaka
stwierdzono w zatoce klinowej. Objawy stwierdzane
u chorych były niecharakterystyczne, takie jak w
przewlekłym zapaleniu zatok w przypadku nr 1, bóle
głowy jako izolowany objaw u chorych z grzybniakiem
umiejscowionym w zatoce klinowej oraz objawy sugerujące obecność guza w zatoce czołowej w przypadku
nr 2. W obrazach TK w przypadku grzybniaka zatoki
czołowej stwierdzono całkowite zacienienie zatoki z
destrukcją fragmentu tylnej jej ściany. W pozostałych
przypadkach zacienienie dotyczyło tylko fragmentu
zatoki i w jej obrębie obserwowano wzmocnienie zacienienia sugerujące „zwapnienie”. W badaniu MR grzybniaka zatoki czołowej stwierdzono zmianę o niskiej
intensywności sygnału w obrazach T1- i T2-zależnych
otoczoną warstwą o wysokiej intensywności sygnału
odpowiadającej zmienionej zapalnie błonie śluzowej.
Wszystkich chorych leczono operacyjnie, zatokę czołową z dostępu zewnętrznego, natomiast w przypadku
zmian w zatoce szczękowej i klinowej wykonano operację endoskopową. Otwarcie zatoki czołowej wykonano
przez ścianę dolną, uzyskując dobrą kontrolę wnętrza
eo
WYNIKI
Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5
-
całej zatoki umożliwiającą całkowite usunięcie zmiany
i kontrolę miejsca destrukcji jej tylnej ściany. Wnętrze
zatoki czołowej w całości było wypełnione przez szarozielonkawą masę, błona śluzowa zatoki była pogrubiała, stwierdzono osteolizę fragmentu tylnej ściany,
odwarstwiając zmienioną błonę śluzową uwidoczniono niezmienioną oponę twardą. Usunięto zmienioną
błonę śluzową zatoki wykonując szerokie połączenie
z jamą nosa w miejscu naturalnego ujścia. W pozostałych przypadkach w świetle zatoki stwierdzono
brązowe bezpostaciowe masy, które usunięto wraz
z przylegającą obrzękniętą błoną śluzową. W badaniu histopatologicznym we wszystkich przypadkach
stwierdzono obecność strzępków kropidlaka bez cech
wnikania do błony śluzowej. Tylko w dwóch przypadkach uzyskano dodatni wynik hodowli mykologicznej
– Aspergillus fumigatus (u jednego chorego również
stwierdzono bakterie beztlenowe Peptostreptococcus
asaccharolyticus, Propionibacterium acnes), w jednym
przypadku – Staphylococcus aureus i Staphylococcus
epidermidis. U wszystkich chorych uzyskano wyleczenia po operacji. U chorego z grzybniakiem zatoki
czołowej ze względu na destrukcję jej tylnej ściany
zastosowano leczenie preparatem przeciwgrzybicznym – Orungal przez 3 miesiące w dawce 200 mg
dziennie. Potencjalnym czynnikiem sprzyjającym rozwojowi grzybiczego zapalenia zatok u jednego chorego
była cukrzyca insulinozależna, u innej chorej mógł
wystąpić splot niekorzystnych zjawisk – skrzywienie
przegrody nosa, leczenie kanałowe zęba oraz używanie podczas nurkowania automatu oddechowego, czyli
potencjalnego rezerwuaru kropidlaka.
tio
np
roh
ibit
nia. Brak „alergicznego” śluzu w barwieniu H-E 5
– w badaniu histopatologicznym brak cech inwazji
grzybni do błony śluzowej [1].
Grzybicze zapalenie zatok może imitować raka,
ziarniniaka Wegenera, zespół Chudga-Strausa, gruźlicę, kiłę, rhinoscleroma oraz zapalny pseudoguz [3].
Celem pracy jest analiza materiału chorych z
izolowanym grzybiczym zapaleniem zatok przynosowych.
DYSKUSJA
Objawy grzybiczego izolowanego zapalenia zatok
mogą imitować inną chorobę, w przypadku grzybniaka w
zatoce czołowej podejrzewano nowotwór, również rzadko
stwierdzany w tej okolicy. W przypadku grzybniaka zatoki
szczękowej silne wysycenie centralnej części grzybniaka
sugerowało obecność ciała obcego, w tym przypadku był
to materiał stomatologiczny przemieszczony do światła
zatoki podczas leczenia kanałowego zęba szczęki po tej
stronie. W przypadku grzybniaka zatoki klinowej obraz z
ogniskami zwapnienia był charakterystyczny i nie budził
wątpliwości. W badaniu MR grzybniak zatoki charakteryzuje się niską intensywnością sygnału w obrazach T1- i
T2-zależnych, często otoczony warstwą o wysokiej intensywności sygnału odpowiadającą zmienionej zapalnie
błonie śluzowej [4]. Taki charakterystyczny obraz oraz
obecne w około połowie przypadków cechy zwapnienia
Th
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
Nieinwazyjne grzybicze zapalenie zatoki (grzybniak)
695
Mykoserologia
Immunologia/alergia
ed
.
obrzęk powieki górnej tego bóle głowy od kilku lat,
nasilenie od 4 mies.
oka, dwojenie, ból
w zakresie n. V1
bóle głowy od 30 lat, nasilenie od 6 mies., skrzywienie przegrody nosa w
stronę chorej zatoki
Aspergillus fumigatus
Staphylococcus aureus,
Staphylococcus
epidermidis
(-)
(-)
cukrzyca insulinozależna,
WZW C
całkowite zacienienie zatoki, cechy destrukcji tylnej
ściany, MR – zmiana o
niskiej intensywności sygnału w obrazach T1- i T2zależnych otoczona warstwą o wysokiej intensywności sygnału
operacja m. Jansen
(-)
(-)
(-)
(-)
zacienienie, ognisko
zwapnienia
zacienienie, ognisko
zwapnienia
eo
us
antrostomia środkowa
endoskopowa
Badanie histopatologiczne Aspergillus,
bez cech inwazji
Uwagi
leczenie kanałowe,
nurkowanie
Aspergillus,
bez cech inwazji
on
Leczenie
op
y is
for
pe
rs
w obrębie zmiany w obrazie TK pozwalają na zróżnicowanie grzybniaka z procesem rozrostowym [1–3, 9, 10].
W naszym materiale w trzech przypadkach grzybniak
przedstawiał się jako heterogenne zacienienie z ogniskami zwapnienia. W przypadku grzybniaka zatoki czołowej
jednolite zacienienie w badaniu TK oraz destrukcja tylnej
ściany zatoki sugerowały obecność nowotworu, jednak
niska intensywność sygnału w badaniu MRI w obrazach
T1- i T2-zależnych przemawiała raczej za obecnością
grzyb-niaka.
Najczęściej stwierdzanym patogenem jest
Aspergillus fumigatus, rzadziej Aspergillus flavus.
Zakażenie następuje najczęściej drogą powietrzną,
następnie rozwojowi sprzyja atmosfera beztlenowa
w świetle zatoki. Należy również rozważyć możliwość, często opisywaną, przedostania się materiału
stomatologicznego wraz ze strzępkami grzyba do
zatoki podczas leczenia kanałowego [3, 6].
is c
sfenoidotomia
endoskopowa
Aspergillus,
bez cech inwazji
sfenoidotomia
endoskopowa
Aspergillus,
bez cech inwazji
W przypadku grzybniaka zatoki stwierdza się rzadko destrukcję jej ścian. Stwierdziliśmy ją u chorego z
zajętą zatoką czołową [1, 2]. Destrukcja kości w takich
przypadkach spowodowana jest odwapnieniem, a nie
naciekiem związanym z inwazją kropidlaka. W obrazie histopatologicznym nie stwierdza się wnikania
strzępków grzyba do błony śluzowej, ale obecny jest
odczyn zapalny błony śluzowej w okolicy grzybniaka
[4]. Rowe-Jones i wsp. stwierdzili, że kiedy dochodzi
do destrukcji ściany zatoki, to jest stadium pośrednie
pomiędzy nieinwazyjną a inwazyjną postacią i w
tych przypadkach należy włączyć leczenie przeciwgrzybicze [11]. Transformacja taka może mieć miejsce
u chorych z upośledzoną odpornością lub w przypadku leczenia immunosupresjyjnego [2, 12].
Przyczyny powstawania grzybniaka, formy ograniczonej i nieinwazyjnej, nie są do końca poznane.
Chorują pacjenci o prawidłowej odporności, alergię
Th
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
4
75
K
zatoka klinowa
tio
np
roh
ibit
upośledzenie drożności
nosa, katar nanosowy,
skrzywienie przegrody
nosa, upowietrzniona
małżowina środkowa
Aspergillus fumigatus,
Peptostreptococcus
asaccharolyticus,
Propionibacterium acnes
(hodowla beztlenowa)
IgG (+)
Nie bad.
heterogenne zacienienie
z ogniskiem zwapnienia
3
74
K
zatoka klinowa
nly
RTG
2
53
M
zatoka czołowa
ibu
Bakteriologia
1
35
K
zatoka szczękowa
-d
istr
Pacjent
Wiek
Płeć
Umiejscowienie
grzybniaka
Objawy/
dodatkowe warunki
al
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
Tabela I. Zestawienie danych klinicznych chorych z grzybniakiem zatoki
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
D. Babiński i inni
696
Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5
ed
.
nly
-d
istr
ibu
tio
np
roh
ibit
01. deShazo RD, O’Brien M, Chapin K, Soto-Aguilar M, Swain R,
Lyons M, Bryars WC Jr, Alsip S. Criteria for the diagnosis of
sinus mycetoma. J Allergy Clin Immunol. 1997; 4: 475-485.
02. Ferguson BJ. Fungus balls of the paranasal sinuses. Otolaryngol
Clin North Am. 2000; 2: 389-398.
03. Dufour X, Kauffmann-Lacroix C, Ferrie JC, Goujon JM, Rodier
MH, Karkas A, Klossek JM. Paranasal sinus fungus ball and
surgery: a review of 175 cases. Rhinology 2005; 1: 34-39.
04. Yanagisawa E, Weaver EM, Willett M. Fungus ball sinusitis.
Ear, Nose Throat J. 1999; 3: 144-146.
05. Odell E, Pertl C. Zinc as a growth factor for Aspergillus sp. and
the antifungal effects of root canal sealants. Oral Surg Oral
Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1995; 1: 82-87.
06. Granville L, Chirala M, Cernoch P, Ostrowski M, Truong LD.
Fungal sinusitis: histologic spectrum and correlation with
culture. Hum Pathol. 2004; 4: 474-481.
07. Uri N, Cohen-Kerem R, Elmalah I, Doweck I, Greenberg
E. Classification of fungal sinusitis in immunocompetent
patients. Otolaryngol Head Neck Surg. 2003; 4: 372-378.
09. Dhong HJ, Jung JY, Park JH. Diagnostic accuracy in sinus fungus balls: CT scan and opera-tive findings. Am J Rhinol. 2000;
4: 227-231.
10. Falworth MS, Herold J. Aspergillosis of the paranasal sinuses.
A case report and radio-graphic review. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1996: 2: 255-260
11. Rowe-Jones JM, Moore-Gillon V. Destructive noninvasive
paranasal sinus aspergillosis: component of a spectrum of
disease. J Otolaryngol. 1994; 2:92-96.
12. Gungor A, Adusumilli V, Corey JP. Fungal sinusitis: progression of disease in immunosup-pression-a case report. Ear
Nose Throat J. 1998; 3: 207-210.
13. Dufour X, Kauffmann-Lacroix C, Goujon JM, Grollier G,
Rodier MH, Klossek JM. Experi-mental model of fungal sinusitis: a pilot study in rabbits. Ann Otol Rhinol Laryngol. 2005;
2: 167-172.
14. Stevens MH. Aspergillosis of the frontal sinus. Arch
Otolaryngol. 1978; 3: 153-156.
15. Stammberger H, Jakse R, Beaufort F. Aspergillosis of the paranasal sinuses x-ray diagnosis, histopathology, and clinical
aspects. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1984; 93: 251-256.
eo
al
on
pe
rs
for
y is
op
is c
Otolaryngologia Polska 2007, LXI, 5
-
PIŚMIENNICTWO
us
stwierdza się nie częściej niż w całej populacji [2]. W
materiale de Shazo u 1 chorego grzybniak powstał po
terapii CPAP [1]. W naszym jednym przypadku grzybniaka zatoki szczękowej drogą wejścia kropidlaka do
zatoki mógł być automat oddechowy używany podczas nurkowania, chociaż u tej chorej istnieje jeszcze
jedna potencjalna przyczyna związana z leczeniem
kanałowym zęba mającego kontakt z zatoką. Podczas
leczenia kanałowego w wyniku przedostania się
materiału stomatologicznego do światła zatoki zawarty w nim tlenek azotu sprzyja rozwojowi kropidlaka
[5]. Natomiast Dufour i wsp. stwierdzili, że nie sam
tlenek cynku a zabieg uszkadzający błonę śluzową
upośledzając transport śluzowo-rzęskowy prowadzi
do rozwoju grzybni kropidlaka [13]. W badaniu
eksperymentalnym Dufour i wsp. stwierdzili, że
do rozwoju grzybniaka niezbędna jest upośledzona
drożność ujścia zatoki i obecność w świetle zatoki
kropidlaka. W przypadku dobrej wentylacji zatoki nie
dochodziło do rozwoju grzybniaka, nawet przy towarzyszącym uszkodzeniu błony śluzowej zatoki [13].
Ze względu na trudności związane z diagnostyką mikologiczną grzyby są rzadko wykrywane jako
przyczyna zapalenia zatok. W 67% potwierdzonych
histopatologicznie przypadków grzybiczego zapalenia zatok uzyskuje się pozytywny wynik badania
mykologicznego, dlatego rozpoznanie ustala się na
podstawie badania histopatologicznego [1, 6]. W
naszym materiale w dwóch przypadkach uzyskaliśmy
potwierdzenia mikologiczne kropidlaka. W jednym
przypadku towarzyszącą bakterią był Staphylococcus
aureus, w innym bakterie beztlenowe.
Przyjętym sposobem leczenia grzybniaka jest
usunięcie grzybniaka z pozostawieniem niezmienionej błony śluzowej [3]. Leczenie grzybniaka jest
wyłącznie chirurgiczne, w przypadku nr 2 pomimo
braku wnikania strzępków grzyba do błony śluzowej
zastosowaliśmy dodatkowo Orungal ze względu na
destrukcję kości i możliwość istnienia formy przejściowej pomiędzy nieinwazyjną a inwazyjną. U tego
chorego ze względu na cukrzycę i związaną z tym
gorszą miejscową odporność istniała możliwość
konwersji grzybniaka w formę inwazyjną. W przypadku grzybniaka zatoki czołowej operacja z dojścia
zewnętrznego z wykonaniem płata osteoplastycznego lub przez dolną ścianę, jak w naszym przypadku,
daje lepszą kontrolę zatoki niż dojście endoskopowe
[14]. Stamberger w przypadku grzybniaka zaleca wykonanie operacji endoskopowej z płukaniem
wnętrza zatoki roztworem przeciwgrzybiczym, natomiast Dufour i wsp. nie zalecają leczenia przeciwgrzybicznego w tych przypadkach [3, 15].
Adres autora:
Katedra i Klinika Chorób Uszu,
Nosa, Gardła i Krtani AM
ul. Dębinki 7
80-211 Gdańsk
Pracę nadesłano: 04.06.2007 r.
Th
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
This copy is for personal use only - distribution prohibited.
-
Nieinwazyjne grzybicze zapalenie zatoki (grzybniak)
697