FULL TEXT

P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E
poł ożn i ct wo
Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891
Ocular manifestations in a newborn from a
pregnancy complicated by an antiphospholipid
syndrome – a case report
Objawy oczne u noworodka urodzonego z ciąży powikłanej zespołem
antyfosfolipidowym – opis przypadku
Monika Modrzejewska1 $nna MiFKaOak1 2OiPSia 6zPiJieO2 /idia 2sWanek3,
(OĪEieWa 5onin:aOknowska, :ojFieFK /XEiĔski1
1
Department of Ophthalmology, Pomeranian Medical University, Szczecin, Poland
Chair of Obstetrics and Gynecology, Department of Feto-Maternal Medicine and Gynecology, Pomeranian Medical University, Police, Poland
Department of Rheumatology, Pomeranian Medical University, Szczecin, Poland
4
Chair of Obstetrics and Gynecology, Department of Feto-Maternal Medicine and Gynecology, Pomeranian Medical University (do 2009 r., Police, Poland)
2
3
Abstract
The paper presents a case of ophthalmologic manifestations, episcleritis and retinal branch vein thrombosis, in a
neonate born to a mother with antiphospholipid syndrome (APS) in the course of systemic lupus erythematosus.
Female neonate (birth weight 1150 g, Apgar scores 6, 7 and 7) was born with respiratory distress syndrome,
moderate anemia and grades I and II intraventricular hemorrhage. Ophthalmic examination revealed an enormous
pre-retinal hemorrhage with accompanying thrombotic changes typical of retinal vein in the fundus of the left eye.
Episcleritis was found in the anterior segment of the eye and later confirmed by ultrasound.
Laboratory tests showed increased levels of maternal antibodies aCL IgG, anty`2GP1 IgG and anty`2GP1 IgM.
No ANA, LA and SS-A/SS-B antibodies were detected. Increased concentrations of aCL IgG and a lengthening
APTT were observed in newborn blood at first but the parameters normalized by 6 months of age.
Our observations allowed us to conclude that early examination of neonates born to mothers with antiphospholipid syndrome is essential as it allows fast identification of pathological retinal changes by means of assessing the
presence of aPL antibodies.
Key words: DQWLSKRVSKROLSLGDQWLERGLHV/ FRQQHFWLYH WLVVXH GLVRUGHUV /
/ complications pregnancy / newborn / episcleritis /
/ retinal brancK Yein tKrombosis / tKrombosis risN Iactors /
Corresponding author:
Monika Modrzejewska
Department of Ophthalmology, Pomeranian Medical University,
Powst. Wlkp. 72, 70 111 Szczecin, Poland
phone: +48 91 4661284
e-mail: [email protected]
888
Otrzymano: 05.10.2012
Zaakceptowano do druku: 10.09.2013
© Polskie Towarzystwo Ginekologiczne
Nr 10/2013
P R A C E
Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891
K A Z U I S T Y C Z N E
po ł o ż n i c t wo
Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.
Streszczenie
Praca przedstawia przypadek wystąpienia zmian okulistycznych pod postacią zapalenia nadtwardówki i zakrzepicy
żylnej siatkówki oka u noworodka urodzonego przez matkę z zespołem antyfosfolipidowym (APS) w przebiegu
tocznia rumieniowatego układowego.
Noworodek płci żeńskiej o masie ciała 1150g oceniany w skali Apgar na 6, 7, 7 punktów, urodzony z zespołem
zaburzeń oddechowych, umiarkowaną niedokrwistością oraz z krwawieniem okołokomorowym I i II stopnia.
W badaniu okulistycznym na dnie oka lewego stwierdzono znacznych rozmiarów przedsiatkówkowy wylew
krwi z towarzyszącymi zmianami zakrzepowymi dla zakrzepu naczyń żylnych siatkówki. W przednim odcinku
oka stwierdzono zapalenie nadtwardówki, co potwierdzono w badaniu ultrasonograficznym. W badaniach
laboratoryjnych u matki wykazano podwyższenie miana przeciwciał aCL IgG, anty`2GP1 IgG i anty`2GP1 IgM. Nie
stwierdzono obecności ANA, LA oraz przeciwciał SS-A/SS-B. We krwi noworodka obserwowano wzrost stężenia
miana przeciwciał aCL IgG i wydłużenie czasu APTT – normalizacja tych parametrów nastąpiła w szóstym miesiącu
życia dziecka.
Poczynione obserwacje wskazują iż u noworodka urodzonego z ciąży powikłanej zespołem antyfosfolipidowym,
celem szybkiego rozpoznania chorobowych zmian w siatkówce wskazane jest wczesne badanie okulistyczne z
oceną obecności przeciwciał aPL.
Słowa kluczowe: pr]eciwciaáa antyIosIolipiGowe / cKoroby tNanNi áąc]neM / ciąĪa /
/ powiNáania / noworoGeN / ]apalenie naGtwarGywNi /
/ ]aNr]epica Īylna siatNywNi / c]ynniNi ry]yNa / ]aNr]epica /
A b b re v ia t io ns :
ANA – antinuclear antibodies,
aCL – anticardiolipin antibodies,
a`2GPI – anti-beta2glycoprotein I antibodies,
LA – lupus anticoagulant,
anti-dsDNA – anti-double stranded DNA antibodies,
anti-ssDNA – anti-single stranded DNA antibodies,
aPL – antiphospholipid antibodies,
anti-Ro/SSA and anti-La antibodies – antibodies against extractable nuclear
antigens,
ET-1 – endothelin-1
Case report
Introduction
1XPeroXs sWXdies KaYe sKown WKaW SreJnanF\ in woPen wiWK
FonneFWiYe WissXe disorders, sXFK as s\sWePiF OXSXs er\WKoPaWosXs
6/( or 6/(reOaWed anWiSKosSKoOiSid s\ndroPe $36, Fan
reaFWiYaWe WKese diseases and inFrease WKe FoPSOiFaWions in
seYeraO diIIerenW orJans >1@ 7Ke SaWKoSK\sioOoJiFaO Easis oI
FonneFWiYe WissXe disorders is FaXsed E\ a deFrease or Ooss oI
WoOeranFe Ior aXWoanWiJens, and SrodXFWion oI anWiEodies direFWed
aJainsW WKeP >1@
7Ke PosW FoPPon oFXOar s\PSWoPs desFriEed in adXOWs
wiWK s\sWePiF FonneFWiYe WissXe disorders, inFOXdinJ 6/(, are
keraWoFonjXnFWiYiWis, eSisFOeriWis, SrereWinaO KePorrKaJes, reWinaO
YasFXOiWis, reWinaO arWer\ or Yein oFFOXsion wiWK reWinaO edePa,
isFKePia, Kard e[XdaWes, and FoWWonwooOsSoWs >, @ $PonJ
WKe iPPXnoOoJiFaO SroWKroPEoWiF risk IaFWors, WKe ke\ indiFaWor
is WKe SresenFe oI a3/, esSeFiaOO\ a&/ and aȕ2*3, >1, 2@ 7Ke
9 /eiden IaFWor and K\SerFoaJXOaEiOiW\ aOso inFrease WKe risk
oI WKroPEoePEoOiF FoPSOiFaWions >1@ 2SKWKaOPoOoJiF
PaniIesWaWions are FaXsed noW onO\ E\ iPPXnoOoJiFaO aJenWs
EXW aOso E\ endoWKeOiaO d\sIXnFWion, esSeFiaOO\ WKe inFrease oI
inWraendoWKeOiaO (71 >11@
Nr 10/2013
9arioXs aXWKors KaYe sXJJesWed WKe SossiEiOiW\ oI Wrans
SOaFenWaO WransIer oI PaWernaO anWiEodies, deWeFWed in EOood
saPSOes oI neonaWes Eorn Wo PoWKers wiWK 6/( or $36 7Kis
SKenoPenon FoXOd FaXse iPPXnoOoJiFaO FoPSOiFaWions sXFK as
reWinaO WKroPEoWiF Oesions >13, 12@ /iWeraWXre reYiew \ieOded
no daWa in reJards Wo oSKWKaOPoOoJiF s\PSWoPs diaJnosed in
neonaWes IroP SreJnanFies FoPSOiFaWed E\ PaWernaO FonneFWiYe
WissXe disorders 7o WKe EesW oI oXr knowOedJe, WKis is WKe ¿rsW
reSorW oI reFXrrenW eSisFOeriWis and reWinaO EranFK Yein WKroPEosis
in onePonWK oOd neonaWe
)ePaOe inIanW EirWK weiJKW 11J, $SJar sFores , and was Eorn wiWK resSiraWor\ disWress s\ndroPe, PoderaWe anePia,
Jrades , and ,, inWraYenWriFXOar KePorrKaJe ManiIesWaWions
oI eSisFOeriWis and an enorPoXs SrereWinaO KePorrKaJe wiWK
aFFoPSan\inJ WKroPEoWiF FKanJes W\SiFaO oI reWinaO Yein
oFFOXsion were oEserYed in WKe OeIW e\e )iJXre 1
,ndireFW
oSKWKaOPoOoJiF
e[aPinaWion
e\eIXndXs
YisXaOizaWion E\ 5eW&aP ,, PeWKod &OariW\ MediFaO 6\sWePs
Fon¿rPed WKe aEoYe PenWioned Oesions and e[FOXded reWinoSaWK\
oI SrePaWXriW\ 523 $ddiWionaOO\, a K\SereFKoJeniF reJion
ForresSondinJ Wo WKe desFriEed FKanJes was deWeFWed in %Pode
XOWrasonoJraSK\ 86±33 (FKo6Fan XOWrasoniF % ± sFan wiWK
1M+z seFWor SroEe eTXiSPenW ± 1idek &o -aSan >13@ /oFaO
WreaWPenW was aSSOied reaEsorEinJ and FaSiOOar\ sWaEiOizinJ
droSs and resXOWed in oFXOar iPSroYePenW wiWKin a WKreePonWK
Seriod )iJXre 2
%Oood saPSOe anaO\sis, SerIorPed wiWKin WKe ¿rsW PonWK oI
neonaWaO OiIe, reYeaOed a KiJKer WiWer oI a&/ ,J* 333 *3/ 8PO
norP 12, SroOonJed $377 23 s norP 233 s, and a
neJaWiYe /$ WesW 7Ke WiWer oI a&/ ,JM and aȕ2*3, was wiWKin
WKe ranJe )XrWKerPore, e[aPinaWions oI serXP sKowed a JradXaO
© Polskie Towarzystwo Ginekologiczne
889
P R A C E K A Z U I S T Y C Z N E
poł ożn i ct wo
Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891
Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.
deFrease in WKe Parked anWiEod\ WiWers, wKiFK were XndeWeFWed
aIWer si[ PonWKs
7Ke newEorn¶s PoWKer, 3 \earoOd nXOOiSara, was reIerred
Wo WKe 'eSarWPenW oI )eWoMaWernaO MediFine and *\neFoOoJ\ in
WKe 31st week oI Jestation dXe to KiJK arteriaO EOood SressXre and
SroteinePia +er PediFaO Kistor\ reYeaOed PiJraines, siJns oI tKe
5e\naXd¶s s\ndroPe and interPittent joint Sain witK edePa 9ein
tKroPEosis oI tKe Oower OiPEs and reFXrrent SXOPonar\ ePEoOi
were Sresent in tKe IaPiO\ anaPnesis /aEorator\ tests sKowed
eOeYated Srotein nitroJen Xrea 2 PPoO/, Freatinine —PoO/, /'+ 8/, transaPinases $/7 8O, $67 2
8O, 'diPers 311 nPoO/ and SroteinePia 121 J/
%Oood SOasPa anaO\sis reYeaOed KiJK titers oI a&/ ,J* !12 *3/
8PO norP 12, aȕ2*3, ,J* 23 58PO norP 2, and
aȕ2*3, ,JM 2 58PO norP 2 $1$, /$ and 66$66%
antiEodies were not deteFted 'Xe to aEnorPaOit\ oI OaE tests and
FOiniFaO s\PStoPs, SreeFOaPSsia witK tKe EeJinninJ oI +(//3
s\ndroPe was sXsSeFted as $36 2winJ to tKe ineIIeFtiYeness oI
tKe antiK\SertensiYe treatPent, a Fesarean deOiYer\ at 31 weeks
oI Jestation was indiFated
Figure 1. Thrombosis of the inferior temporal branch of the retinal vein.
Discussion
2FXOar PaniIestations in newEorns deOiYered IroP SreJnanF\
FoPSOiFated E\ FonneFtiYe tissXe disorders KaYe not Eeen
desFriEed in tKe aYaiOaEOe OiteratXre so Iar ,n tKe aIorePentioned
Fase oI tKe IePaOe newEorn, tKe YasFXOar retinaO PaniIestation
in tKe IorP oI EranFK Yein tKroPEosis and eSisFOeritis was Post
OikeO\ FaXsed E\ PaternaO SriPar\ $36 $FFordinJ to soPe
aXtKors, tKe SresenFe oI oFXOar s\PStoPs in neonates Fan Ee
assoFiated witK transSOaFentaO a3/ ,J* transIer, wKiFK deSends
on tKe strXFtXre, titer and aI¿nit\ oI antiEod\, and tKe SOaFePent
oI antiJens aJainst wKoP FirFXOatinJ antiEodies are direFted >1@
Man\ oEserYations sXJJest tKat tKe a3/ antiEodies a&/ and /$
are resSonsiEOe Ior tKe oFXOar PaniIestations, esSeFiaOO\ tKe retinaO
Yein tKroPEosis in $36 ,n tKese Fases, a&/ antiEodies were
deteFted in tKe sera oI EotK tKe PotKer and tKe FKiOd 7Kis ¿ndinJ
Fon¿rPed earOier sXJJestions tKat a3/ antiEodies are not onO\ tKe
Pain risk IaFtor oI tKe retinaO tKroPEosis in tKe e\e, EXt aOso tKe
eYidenFe Ior transSOaFentaO transIer and inFreased disease aFtiYit\
>1, 1, 1, 1@ 3reeFOaPSsia, intraXterine JrowtK restriFtion
,8*5, asSK\[ia, SresenFe oI FatKeter, FardiaF disease, SrenataO
traXPa, JenetiF PXtation oI IaFtor 9 /eiden, SrotKroPEin *
221$ PXtation, PetK\OtetraK\droIoOate redXFtase M7+)5
&7 and $12& PXtations, deFreased OeYeOs oI Srotein
& and 6, antitKroPEin ,,,, seSsis, inIeFtions, SoO\F\tKePia,
deK\dration, inFreased OeYeO oI OiSoSrotein a, PaternaO diaEetes
and drXJ aEXse, Eesides tKe a&/ FirFXOated antiEodies, are aPonJ
diIIerent SrotKroPEotiF risk IaFtors tKat were Pentioned aEoYe
>, 1, 1@ 3reterP deOiYer\, resSirator\ insXI¿FienF\, anePia
and Jrades , and ,, intraYentriFXOar KePorrKaJe, aOO oI wKiFK
were oEserYed in tKe disFXssed Fase, PiJKt Ee tKe noYeO IaFtors
inÀXenFinJ tKe aSSearanFe oI retinaO Oesions tKat KaYe not Eeen
desFriEed in tKe PediFaO OiteratXre so Iar
,n FonFOXsion, earO\ oSKtKaOPoOoJiF sFreeninJ witK tKe
deteFtion oI a3/ antiEodies is reFoPPended to Ee SerIorPed in
neonates Eorn to PotKers witK FonneFtiYe tissXe disorders
890
Figure 2. Stabilization of the retinal lesions after topical treatment.
The authors report no financial or other conflict of interest relevant to the
subject of this article.
O ś w i ad c z e n i e au t orów :
1. Monika Modrzejewska 50% – autor koncepcji i założeń, wykonawca badania
okulistycznego, autor analizy i interpretacji danych, główny udział w tworzeniu
pracy – autor zgłaszający – odpowiedzialny za manuskrypt.
2. Anna Michalak 10% – współautor protokołu okulistycznego, wyszukiwanie
literatury.
3. Olimpia Szmigiel 20% – współautor tekstu pracy, współautor protokołu
położniczego, korekta i aktualizacja literatury.
4. Lidia Ostanek 10% – współautor protokołu reumatologicznego, korekta pracy
ukierunkowana na APS, nadzór nad wykonaniem badań laboratoryjnych
w kierunku APS.
5. Elżbieta Ronin-Walknowska 5% - korekta pracy ukierunkowana na
położnictwo.
6. Wojciech Lubiński 5% - nadzór nad końcowym układem pracy.
© Polskie Towarzystwo Ginekologiczne
Nr 10/2013
P R A C E
Ginekol Pol. 2013, 84, 888-891
K A Z U I S T Y C Z N E
po ł o ż n i c t wo
Monika Modrzejewska, et al. Ocular manifestations in a newborn from a pregnancy complicated by an antiphospholipid syndrome – a case report.
K O M U N I K A T
Źródło finansowania: brak wkładu jakichkolwiek instytucji badawczych,
stowarzyszeń i innych podmiotów w finansowanie tego doniesienia.
Klinika Ginekologii Operacyjnej i Onkologicznej
-/EXIHVE+MRIOSPSKMMM4SÜSõRMGX[E
9RM[IVW]XIXY1IH]G^RIKS[ÛSH^M
oraz
'IRXVYQ1IH]G^RIć&]ÄOSFMIXÂĆ
Refe re nc e s
1. Jopek A, Szczapa J. Newborn of mother with antiphospholipid syndrome. Adv Neonatol. 2006,
9, 40-44.
QENÂ^EW^G^]X^ETVSWMÄRE
2. Ticani A, Bompane D, Danieli E, Doria A. Pregnancy, lupus and antiphospholipid syndrome
(Hughes syndrome). Lupus. 2006, 15, 156-160.
/YVW]YVSKMRIOSPSKMG^RI
3. Kornacka M, Bokiniec R. Newborn from mother with antiphospholipid syndrome. Pol Arch Int
Med. 2006, 5, 467-470.
986%7323+6%*-%
963+-2)/303+-'>2%
4. Lorenc A, Seremak-Mrozinkiewicz A, Drews K, [et al.]. Opis przypadku nasilonego zespołu antyfosfolipidowego w przebiegu ciąży i połogu z podejrzeniem zespołu toczniopodobnego. Ginekol
Pol. 2011, 82, 297-303.
ERK4)0:-'*03367323+6%4,=
cz. I i II
5. Modrzejewska M, Ostanek L, Bobrowska-Snarska D, [et al.]. Ocular circulation in systemic lupus erythemathosus. Med Sci Monit. 2009, 15, 11, CR573-578.
6. Sobecki R, Korporowicz D, Terpińska-Pakuła D. Ophthalmic sings in antiphospholipid syndrome. Patient description. Acta Ophthalmol Pol. 2004,106, 661-663.
7. Boffa M, Lachassinne E. Infant perinatal thrombosis and antiphospholipid antibodies: a review.
Lupus. 2007, 16, 634-641.
8. Soares Rolim A, Castro M, Santiago M. Neonatal antiphospholipid syndrome. Lupus. 2006, 15,
301-303.
9. Curry C, Bhullar S, Holmes J, [et al.]. Risk factors for perinatal arterial stroke: a study of 60
mother-child pairs. Pediatr Neurol. 2007, 37, 99-107.
NOWOCZESNA
4)77%638)6%4-%
PMWXSTEHETXMWSF
Û´Hó
10. Tuohy J, Harrison A. Prenatal transfer of anticardiolipin antibodies associated with fatal neonatal
aortic thrombosis. Aust N Z J Obstet Gynaecol. 2005, 45,175-176.
11. Yoshio T, Masuyama J, Mimori A, [et al.]. Endothelin-1 relase from cultured cells induced by sera
from patients with systemic lupus erythomatosus. Ann Rheum Dis. 1995, 54, 361-365.
>ETVSW^SR][]OÜEHS[GE^2MIQMIG
Chefarzt dr med. J. Kociszewski
12. Boffa M, Aurosseau M, Lachassinne E, [et al.]. European register of babies born to mothers with
antiphospholipid syndrome. Lupus. 2004, 13, 713-717.
13. Modrzejewska M, Karczewicz D, Wilk G. Ultrasound diagnostics in pediatric ophthalmology.
Ultrasonography. 2006, 26, 41-47.
14. Lynch J, Han ChJ Nee L, Nelson K. Prothrombotic factors in children with stroke or porencephaly. Pediatrics. 2005, 116, 447-453.
15. Motta M, Lachassinne E, Boffa M, [et al.]. European registry of infants born to mothers with
antiphospholipid syndrome: preliminary results. Minerva Pediatr. 2010, 62, 25-27.
%YWFMPHYRKWOPMRMOJ½VVIOSRWXVYOXMZI
&IGOIRFSHIR'LMVYVKMI5YEPMJMOEXMSR%+9&---
7GLYPYRKW^IRXVYQJ½VYVSK]R¥OSPSKMWGLI7SRSKVETLMI
Zertifiziertes Kontinenzzentrum Hagen - Witten
Tematyka kursu:
Ā YWKQMIHRMG]QRMINW^IN^[]OSV^]WXERMIQKÜS[MG]
TV^I^TSGLS[IN(
Ĉ HMEKRSWX]OETV^IHXIVETMÂ^EGLS[E[G^ÂMSTIVEG]NRÂ
Ĉ TPERS[ERMI^EFMIKY^[]OSV^]WXERMIQFEHERMEYWK
Ĉ HMEKRSWX]OETSRMIYHER]GL^EFMIKEGL[^EOVIWMI
TV^]G^]RRMITS[SH^IÞMTS[MOÜEÞ
Ĉ STX]QEPM^EGNEHSFSVYSTIVEGNM
Ā TVEOX]G^RIEWTIOX]RS[SG^IWRINTIWWEVSXIVETMM
WXSWS[ERINX]POSREH^MIÞMRH][MHYEPR]HSF´VVSH^ENY
i rozmiaru
7^G^IK´ÜS[IMRJSVQEGNI
[[[YVSKMRIOSPSKMEMRJSTP
>KÜSW^IRMEYG^IWXRMGX[E
YVSKMRIOSPSKME$KQEMPGSQ
SKVERMG^SREPMG^FEQMINWG
W imieniu Komitetu Organizacyjnego:
TVSJHVLEFQIH.7Y^MR
Koordynator:
HVRQIH)H]XE;PEóPEO
tel. 0- 502 626 675
HVRQIH+V^IKSV^7YVOSRX
tel. 0- 501 587 964
Nr 10/2013
© Polskie Towarzystwo Ginekologiczne
891