Katatrenia - Via Medica

OPIS PRZYPADKU
ISSN 1641–6007
Sen 2004, Tom 4, Nr 1, 5–7
SEN
Katatrenia
Catathrenia
Anna Brzecka
Katedra i Klinika Chorób Płuc Akademii Medycznej we Wrocławiu
t Abstract
Catathrenia
Parasomnias represent abnormal physical phenomena or inappropriate behavior during
sleep. Recently a new type of parasomnias, named catathrenia, has been included into the
group of these disorders. Catathrenia has been diagnosed in two patients, aged 52 and
43 years. In one case full polysomnographic study confirmed the diagnosis. The main symptom was rather loud nocturnal groaning during sleep, that has been noticed since many
years, occurred almost every night and interfered with the sleep of bed partners. The patients complained of mild daytime sleepiness. In both cases the patients were concerned
about the risk of nocturnal hypoxemia possibly associated with groaning during sleep. Sleep
studies, however, revealed sporadic apneas without significant arterial oxygen desaturation.
Adres do korespondencji:
Anna Brzecka
Katedra i Klinika Chorób Płuc
Akademii Medycznej
we Wrocławiu
ul. Grabiszyńska 105
53–439 Wrocław
tel.: (0 71) 334 96 70
faks: (0 71) 334 95 59
Presented cases indicate that catathrenia should be included in the differential diagnosis of
other types of parasomnias and sleep apnea syndromes.
Key words: catathrenia, parasomnia, nocturnal groaning, sleep apnea
Głośne jęki w czasie snu, powtarzające się regularnie
prawie każdej nocy, budzące niepokój otoczenia i zakłócające sen domowników, były powodem zgłoszenia się
dwóch chorych na badania polisomnograficzne. W obu
przypadkach okazało się, że przyczyną dolegliwości był
znany od niedawna typ parasomnii, nazywany katatrenią.
t Opisy przypadków
Przypadek 1
Chory 52-letni zgłosił się na badanie polisomnograficzne z powodu wzmożonej senności dziennej (w skali
senności Epworth — 8 pkt.) oraz występujących od młodzieńczych lat zaburzeń snu w postaci jęków. W ostatnich latach dolegliwość ta znacznie się nasiliła. Jęki polegały na monotonnym, długotrwałym wydawaniu jednostajnego dźwięku, rozlegającego się w czasie niezwykle długiego wydechu. Wydłużona faza wydechowa budziła często niepokój żony, która oceniała to zjawisko
jako „bezdech”. Jęki pojawiały się zwykle w drugiej połowie nocy i nad ranem. Pomiędzy kilkuminutowymi
okresami jęków występowały długie, niekiedy 2–3-go-
dzinne, przerwy. W okresach, kiedy nie występowały jęki,
oddech zwykle był regularny. Jęki budziły żonę chorego,
stanowiły też problem dla niego samego, gdyż w czasie
służbowych wyjazdów wywoływały niepokój otoczenia.
Chory zazwyczaj nie chrapał. Kilka razy w tygodniu występowało zgrzytanie zębami. Objaw ten pojawiał się
u chorego od lat dziecięcych.
Poza stwierdzonym około 25. roku życia samoistnym
nadciśnieniem tętniczym (chory regularnie przyjmował
leki przeciwnadciśnieniowe) u badanego nie występowały inne schorzenia.
Stan ogólny chorego był dobry. Wzrost wynosił 176 cm,
ciężar ciała — 76 kg, badanie fizykalne nie wykazało odchyleń od stanu prawidłowego, ciśnienie tętnicze wynosiło
140/90 mm Hg. W badaniu laryngologicznym stwierdzono
prawidłową szparę głośni, ruchome więzadła głosowe (lewe
nieco szersze), prawidłową budowę krtani, drożny nos. Rutynowe badania laboratoryjne wypadły prawidłowo.
Całonocne badanie czynności oddechowej w czasie
snu wykonane metodą niepełnej polisomnografii (Poly-Mesam) wykazało wskaźnik bezdechu: 5/h, wskaźnik
spłyconego oddechu: 5/h, typ bezdechów: ośrodkowy
www.sen.viamedica.pl
5
SEN
2004, Tom 4, Nr 1
i obturacyjny, wskaźnik desaturacji: 4/h, w tym wskaźnik desaturacji < 90%: 1/h, początkowe wysycenie krwi
tętniczej tlenem (SaO2): 96%, średnie najmniejsze SaO2
w czasie zaburzeń oddechowych podczas snu: 92%, korelacja zaburzeń oddechowych w czasie snu z pozycją
leżącą na wznak: 29%.
Przeprowadzono nocne, 4-godzinne, pełne badanie
polisomnograficzne obejmujące: rejestrację struktury
elektrofizjologicznej snu (elektroencefalografię, elektrookulografię, elektromiografię), czynności oddechowej
(przepływu powietrza przez nos i jamę ustną, ruchów
oddechowych klatki piersiowej i brzucha oraz SaO2),
a także elektrokardiogram oraz bezpośrednią obserwację
chorego. Latencja snu wynosiła 20 minut, a latencja snu REM
— 65 minut. Stadium 1 snu NREM stanowiło 20%, stadium 2 snu NREM — 72%, a stadium 3 z 4 snu NREM — 9%
całkowitego czasu snu; sen REM stanowił 9% całkowitego czasu snu. Wysycenie krwi tętniczej tlenem (SaO2)
w chwili rozpoczęcia zapisu polisomnograficznego wynosiło 97% i średnio w czasie snu — 96%. Oddech w czasie
snu był przez większą część zapisu regularny, sporadycznie (zwłaszcza na początku zapisu) występowały śródsenne bezdechy ośrodkowe, trwające 20–25 sekund, niepowodujące istotnego obniżenia SaO2. W 3. godzinie snu,
w stadium 2 snu NREM występowały jęki. W tym czasie
znacznie — do 30 sekund — wydłużona była faza wydechowa. Jęk nie kończył się przebudzeniem. Między niektórymi jękami występowało ciche chrapanie. Czynność
serca w czasie snu (w tym w czasie bezdechów i w czasie jęków) była miarowa i wynosiła około 72/min.
Przypadek 2
Chora 43-letnia, z zawodu lekarz, zgłosiła się na badania polisomnograficzne z powodu obserwowanych przez
rodzinę zaburzeń oddechowych w czasie snu w postaci
okresowo występującego znacznego wydłużenia wydechu
(nasuwającego podejrzenie bezdechu), połączonego z jękiem albo „mruczeniem”. Jęki pojawiły się w okresie studiów, a później nieco się nasiliły. Odgłosy te występowały zwykle w drugiej połowie nocy, trwały łącznie przez
kilkanaście minut w ciągu nocy i znacznie zakłócały sen
mężowi chorej. Od wielu lat chora skarżyła się na poranne zmęczenie i wzmożoną skłonność do zasypiania w ciągu dnia (w skali senności Epworth — 8 pkt.).
U pacjentki nie występowały dodatkowe schorzenia.
Stan ogólny był dobry, w badaniu fizykalnym — poza
blizną po operacji żylaków podudzi — nie stwierdzono
odchyleń od stanu prawidłowego. Wyniki rutynowego
badania laboratoryjnego były prawidłowe. Badanie laryngologiczne nie wykazało odchyleń od stanu prawidłowego. Przeprowadzono badanie czynności oddechowej
w czasie snu metodą niepełnej polisomnografii (Poly-Mesam), stwierdzając wskaźnik bezdechu: 2/h, wskaźnik
spłyconego oddechu: 1/h, typ bezdechów: ośrodkowy,
6
wskaźnik desaturacji: 1/h, początkowe SaO2: 97%, średnie najmniejsze SaO2 w czasie zaburzeń oddechowych
podczas snu: 90%.
t Omówienie
Jęki w czasie snu opisano po raz pierwszy w 1983 roku [1], jednak następne doniesienia na ten temat pojawiły się w piśmiennictwie dopiero wiele lat później [2, 3].
Dotychczas opublikowano opisy zaledwie kilkunastu
przypadków tego niezwykłego zaburzenia snu.
Niedawno do określenia jęków występujących w czasie snu zaproponowano nazwę „katatrenia” [2]. Katatrenia nie stanowi oddzielnej jednostki chorobowej i nie
jest wymieniona w Międzynarodowej Klasyfikacji Zaburzeń Snu [4]. Pojawiły się jednak sugestie o konieczności zakwalifikowania jęków w czasie snu jako odrębnego
schorzenia [3].
Katatrenię zalicza się do grupy zaburzeń snu określanych
jako parasomnie. Parasomnie są to niepożądane zjawiska
fizyczne lub zachowania występujące w czasie snu [5].
Należą do nich zjawiska związane z zaburzeniami przebudzeń (np. somnambulizm) i przejścia między snem
a czuwaniem (np. mówienie przez sen, jaktacje, mioklonie hipnagogiczne), parasomnie związane ze snem REM
(np. zespół zaburzeń zachowania w czasie snu REM)
i inne (np. zgrzytanie zębami, moczenie nocne, nocna
napadowa dystonia) [4]. Parasomnie mogą stanowić zjawisko pierwotne (tj. mogą być wewnątrzpochodnymi zaburzeniami snu) lub wtórne, spowodowane czynnikami
zewnątrzpochodnymi, w tym współistniejącymi chorobami lub ich leczeniem [6]. Wydaje się, że katatrenia stanowi pierwotną parasomnię, jednak jej przyczyna pozostaje dotąd niewyjaśniona.
Diagnostyka różnicowa jęków w czasie snu obejmuje: nocne napady padaczkowe [7, 8], wydechowy stridor spowodowany uszkodzeniem okolicy podgłośniowej [9], skurcz krtani [10] i świsty związane ze skurczem oskrzeli [11].
Sposoby leczenia jęków w czasie snu nie są znane.
W obu przedstawionych przypadkach chorzy obawiali
się, że jęki są objawem bezdechów śródsennych i wywołanego nimi niedotlenienia krwi tętniczej. Zaburzenia
oddechowe w czasie snu były jednak u tych chorych słabo nasilone. W jednym przypadku zarejestrowano znacznie wydłużoną fazę wydechową (przypominającą w zapisie PSG spłycenie oddechu, a nawet bezdech), w trakcie której rozlegał się monotonny jęk. W tym czasie nie
dochodziło do obniżenia SaO2 ani do zaburzeń rytmu
serca. Po ustaniu jęku nie występowało także charakterystyczne dla bezdechów śródsennych przebudzenie.
W obu przypadkach katatrenia prawdopodobnie stanowiła pierwotną parasomnię, ponieważ — poza nadciśnieniem tętniczym u jednego chorego — nie stwierdzono współistnienia innych chorób.
www.sen.viamedica.pl
Anna Brzecka, Katatrenia
Podobnie jak w znanych z piśmiennictwa opisach przypadków katatrenii [2], jęki występowały raczej w drugiej
połowie nocy i utrzymywały się od lat młodzieńczych.
W jednym przypadku współistniały z innym rodzajem parasomnii, jakim jest zgrzytanie zębami (bruksizm). Bruksizm polega na występowaniu w czasie snu stereotypowych
ruchów, powodujących zaciskanie zębów lub zgrzytanie zębami [4]. Bruksizm jest spowodowany rytmicznym (czyli
fazowym) albo ciągłym (czyli tonicznym) napięciem mięśni zamykających żuchwę [12]. Może występować samoistnie lub współistnieć z chorobami układu nerwowego
(m.in. z chorobą Parkinsona czy różnymi dyskinezjami) lub
z innymi zaburzeniami snu, takimi jak: zespół niespokojnych nóg, zespół okresowych ruchów kończyn, zespół nocnych mioklonii, zespół bezdechu śródsennego lub zespół
zaburzeń zachowania w czasie snu REM [13].
SEN
Stwierdzane w badaniu czynności oddechowej w czasie snu zaburzenia oddechowe (okresy spłyconego oddechu lub bezdechy śródsenne) pojawiały się u przedstawionych chorych z katatrenią sporadycznie i nie prowadziły do istotnego niedotlenienia krwi tętniczej. Niektóre rzekome pauzy oddechowe były raczej odzwierciedleniem znacznego zwolnienia rytmu oddechowego
w następstwie wydłużenia fazy wydechowej i występującego w tym czasie jęku.
Przedstawione przypadki katatrenii zasługują na
uwagę ze względu na rzadkie rozpoznawanie tej parasomnii, która może wprawdzie budzić obawy chorych,
że jest objawem zagrażających życiu zaburzeń oddechowych w czasie snu, ale stanowi raczej nieprawidłowe zjawisko, uciążliwe zarówno dla chorych, jak
i ich rodzin.
t Streszczenie
Katatrenia
Parasomnie są to niepożądane zjawiska fizyczne lub zachowania występujące w czasie snu. Zalicza się do nich także katatrenię, czyli występowanie jęków w czasie snu.
Przedstawiono dwoje chorych w wieku 52 i 43 lat, u których na podstawie wywiadu (a u jednego pacjenta na podstawie
badania polisomnograficznego) rozpoznano katatrenię. Głośne jęki w czasie snu występowały od lat młodzieńczych, prawie
każdej nocy i zakłócały sen domowników. Chorzy skarżyli się na wzmożoną senność dzienną i niepokoili się, czy jęki nie
wskazują na występowanie niedotlenienia krwi tętniczej w czasie snu. W obu przypadkach stwierdzono jednak tylko nieliczne bezdechy śródsenne, niepowodujące hipoksemii.
Przedstawione przypadki wskazują, że katatrenię należy uwzględniać w diagnostyce różnicowej parasomnii lub zaburzeń
oddechowych w czasie snu, w szczególności — zespołu bezdechu śródsennego.
Słowa kluczowe: katatrenia, parasomnie, jęki nocne, bezdech śródsenny
t Piśmiennictwo
1. De Roek J., Van Hoof E., Cluydts R. Sleep-related expiratory groaning. A case report. Sleep Res. 1983; 12: 237.
2. Vetrugno R., Provini F., Plazzi G., Vignatelli L., Lugaresi E., Montagna P. Catathrenia (nocturnal groaning): a new type of parasomnia. Neurology 2001; 56: 681–683.
3. Pevernagie D.A., Boon P.A., Mariman A.N., Verhaeghen D.B., Pauwels R.A. Vocalization during episodes of prolonged expiration:
a parasomnia related to REM sleep. Sleep Med. 2001; 2: 19–30.
4. International Classification of Sleep Disorders, Revised. Diagnostic and Coding Manual. American Sleep Disorders Association,
Rochester 1997.
5. Wills L., Garcia J. Parasomnias: epidemiology and management.
CNS Drugs 2002; 16: 803–810.
6. Mahowald M.W., Ettinger M.G. Things that go bump in the night:
the parasomnias revisited. J. Clin. Neurophysiol. 1990; 7: 119–143.
7. Silvestri R., De Domenico P., Musolino R. i wsp. Nocturnal complex partial seizures precipitated by REM sleep. A case report.
Eur. Neurol. 1989; 29: 80–85.
8. Dyken M.E., Yamada T., Lin-Dyken D.C. Polysomnographic assessment of spells in sleep: nocturnal seizures versus parasomnias. Semin. Neurol. 2001; 21: 377–390.
9. Baughman R.P., Loudon R.G. Stridor: differentiation from asthma or upper airway noise. Am. Rev. Respir. Dis. 1989; 139: 1407–
–1409.
10. Thurnheer R., Henz S., Knoblauch A. Sleep-related laryngospasm.
Eur. Respir. J. 1997; 10: 2084–2086.
11. Yeatts K., Johnston Davis K., Peden D., Shy C. Health consequences associated with frequent wheezing in adolescents without
asthma diagnosis. Eur. Respir. J. 2003; 22: 781–786.
12. Rugh J.D., Harln J. Nocturnal bruxism and temporomandibular
disorders. Adv. Neurol. 1988; 49: 329–330.
13. Kato T., Blanchet P.J., Montplasir J.Y., Lavigne G.L. Sleep bruxism and other disorders with orofacial activity during sleep.
W: Chokroverty S., Hening W.A. Walters A.S. red. Sleep and
movement disorders. Butterworth and Heinemann, Philadelphia
2003; 273–285.
www.sen.viamedica.pl
7