Rzadki przypadek pierwotnego mnogiego niezlosliwego nowotworu

KAZUISTYKA / CASE REPORTS
89
Rzadki przypadek pierwotnego mnogiego niezłośliwego nowotworu
ślinianki przyusznej: gruczolaka kwasochłonnego
i gruczolaka limfatycznego
A rare case of multiple primary benign neoplasm of parotid gland:
oncocytoma and adenolimphoma
Paweł Suwała1, Krzysztof Wilczyński1, Szczepan Barnaś1, Edmund Prudlak 2
SUMMARY
Aim of the work: The authors present unusually rare case primary multiple
synchronicus benign tumor of the ipsilateral parotid gland: oncocytoma and
Warthin’s tumor, which is rare among occasionally occurred multiple tumors
with different histology in the salivary glands.
Material and method: A 71-year-old man presented with the tumor in the
right parotid gland. We performed excision of the superficial lobe of the
parotid gland. The preoperative ultrasonography and macroscopic analysis
of the removed parotid gland tissue revealed only one tumor recognised histopathologically as adenolimphoma , but upon histopathological examination
Warthin’s tumor proved to coexist with oncocytoma.
Results and conclusions: In the ultrasonography examination some salivary
glands tumors may not be recognised. The histopathological examination is
the ultimate method in recognising tumors, which are not detected in the
preoperative diagnosis. The superfi cial parotidectomy protects from the
recrudescence of the superfi cial lobe of the parotid gland tumors. The coexistence of the oncocytoma and Warthin’s in one parotid gland is extremely
rare. Only a few cases were described in the English literature and in the
available Polish literature there is none of such reports.
©by Polskie Towarzystwo Otorynolaryngologów
– Chirurgów Głowy i Szyi
Otrzymano/Received:
05.05.2009
Zaakceptowano do druku/Accepted:
15.05.2009
1
Oddział Otolaryngologiczny 4 Wojskowego
Szpitala Klinicznego we Wrocławiu
Kierownik: dr n. med. K. Wilczyński
2
Zakład Patomorfologii 4 Wojskowego
Szpitala Klinicznego we Wrocławiu
Kierownik: lek. med. E. Prudlak
Wkład pracy autorów/Authors contribution:
Według kolejności
Konflikt interesu/Conflicts of interest:
Autorzy pracy nie zgłaszają konfliktu interesów.
Adres do korespondencji/
Address for correspondence:
imię i nazwisko: Paweł Suwała
adres pocztowy:
4 Wojskowy Szpital Kliniczny,
Oddział Otolaryngologii
ul. Weigla 5
50-981 Wrocław
tel. 603 687 519
e-mail [email protected]
Hasła indeksowe: Oncocytoma, guz Warthina, nowotwory mnogie, ślinianka
przyuszna
Key words: Oncocytoma, Warthin’s tumor, multiple tumors, parotod gland
Wstęp
Guzy ślinianek stanowią około 3% wszystkich nowotworów głowy i szyi [1]. Zwykle są one pojedyncze
z najczęstszą lokalizacją w przyusznicy [2]. Nowotwory mnogie gruczołów ślinowych nie występują
często a synchroniczne jednostronne guzy o różnym
utkaniu histologicznym zdarzają się wyjątkowo [1, 2].
Prezentowana koincydencja symultanicznego występowania adenolymphoma oraz oncocytoma w śliniance
przyusznej jest niezwykle rzadka. Jest to jeden z nielicznych na świecie i pierwszy w Polsce opis takiego
przypadku.
Gruczolak kwasochłonny (adenoma oxyphilicum,
oncocytoma) jest rzadkim nowotworem niezłośliwym
ślinianek. Najczęstszą jego lokalizacją jest ślinianka
przyuszna gdzie umiejscawia się w 84% wszystkich
przypadków oncocytoma [3]. Występuje również w śliniance podżuchwowej, małych gruczołach ślinowych
ze szczególnym uwzględnieniem podniebienia. Został
także opisany w gruczole łzowym [4]. Częstość jego
występowania ocenia się na 0,5-1% guzów ślinianki
przyusznej [3, 4] i nie przekracza 1,5% guzów wszystO t o l a r y n g o l o g i a P o l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r z e s i e ń 2 0 0 9
kich gruczołów ślinowych [4]. Gruczolak kwasochłonny
jest zwykle pojedynczym, jednostronnym, rosnącym
powoli, niedającym objawów podmiotowych guzem
występującym najczęściej w 6 dekadzie życia [3, 4].
Opisano nieliczne przypadki mnogiego i obustronnego jego występowania oceniane na około 7% wszystkich przypadków oncocytoma [3]. Makroskopowo jest
okrągłego kształtu, ma gładką powierzchnię, spoistość wzmożoną oraz zachowaną ruchomość wobec
tkanek i podłoża [4]. Otoczony jest łącznotkankową
torebką, średnica guza wynosi zwykle 3–4 cm [3, 4].
W przekroju wykazuje budowę litą o tkance miękkiej,
lśniącej, barwy ciemnobrunatnej [4]. Mikroskopowo
gruczolak kwasochłonny składa się z dużych, różnokształtnych komórek (onkocytów). Ich cytoplazma jest
kwasochłonna, zawiera drobne ziarnistości. Jądra są
małe, kształtu pyknotycznego z wyraźnie widocznym
jąderkiem umieszczonym centralnie. Podścielisko guza
jest skąpe, mogą występować w nim limfocyty lecz
grudki chłonne należą do rzadkości co odróżnia go od
gruczolaka limfatycznego [4].
Otolaryngol Pol 2009;
63 (7 ): 89-92
90
KAZU ISTYKA / CASE REPORTS
Ryc. 1. Widoczne typowe utkanie adenolymphoma z komponentą nabłonkową, tworzącą struktury gruczołowe
oraz tkanką limfatyczną z ośrodkiem rozmnażania. Tkankę
nabłonkową od limfatycznej oddziela wyraźna błona podstawna. Barwienie H-E, pow. 100x.
Ryc. 2. Oncocytoma. Wieloboczne komórki z ziarnistą
kwasochłonną cytoplazmą oraz pyknotycznym jądrem.
Obok widoczne prawidłowe utkanie ślinianki. Barwienie
H-E, pow. 100x.
Guz Warthina (gruczolak limfatyczny, adenolymphoma, cystoadenoma papillare lymphomatosum) jest łagodnym nowotworem lokalizującym się niemal wyłącznie
w śliniance przyusznej, najczęściej w dolnym biegunie płata powierzchownego. Opisywano kazuistyczne
przypadki jego występowania w małych gruczołach
krtani, podniebienia twardego, wargi górnej i dolnej,
przestrzeni przygardłowej, w gruczole łzowym oraz
części nosowej gardła [5, 6]. Pojawia się zwykle u osób
między 4 a 7 dekadą życia [6], choć może wystąpić
już u dzieci [4, 7]. Znacznie częściej adenolymphoma
rozpoznawana jest u mężczyzn ale w ostatnich latach
znacznie wzrosła zachorowalność na ten typ nowotworu u kobiet. Wiąże się to ze zwiększającą się liczbą
kobiet palących tytoń, ponieważ ryzyko wystąpienia
guza Watrhina u palaczy jest ośmiokrotnie wyższe
w porównaniu z osobami niepalącymi [7]. Makroskopowo gruczolak limfatyczny jest spoistym, rzadziej
chełboczącym, pokrytym torebką łącznotkankową,
kulistym guzem o gładkiej powierzchni, o średnicy
od 2 do 6 cm [4]. W przekroju zauważyć można wśród
szarego podłoża szczelinowate lub torbielowate przestrzenie wypełnione śluzem [8]. Jego wzrost jest powolny, oceniany średnio na około 3 lata. Zwykle nie
daje żadnych objawów podmiotowych [4]. W utkaniu
histologicznym stwierdza się dwu lub trójwarstwowy
nabłonek wyścielający rozgałęzione torbielowate lub
szczelinowate przestrzenie oraz znajdującą się pod nim
dobrze zróżnicowaną tkankę chłonną, czasami wytwarzającą grudki chłonne z ośrodkami rozmnażania [8].
Guz Warthina stanowi 4-15% nowotworów ślinianek,
około 6 % wszystkich i 10% nowotworów łagodnych
przyusznicy [5]. Opinie co do pojawiania się wznowy
gruczolaka limfatycznego są niejednoznaczne a nawroty
wiąże się z nieradykalnym leczeniem, wieloogniskowością lub powstaniem nowego guza [5, 8, 9].
Podstawowym narzędziem diagnostycznym w rozpoznawaniu zarówno dla oncocytoma jak i guza Warthina jest badanie ultrasonograficzne. Rzadziej stosuje
się sialografię a w wybranych przypadkach TK i MRI
dla dokładnego zlokalizowania zmiany. Biopsja cienkoigłowa może być pomocna w ustaleniu rozpoznania
[6, 10].
Leczenie adenoma oxyphilicum i adenolymphoma
jest wyłącznie operacyjne. W zależności od lokalizacji
i rozmiarów guza wykonuje się parotidectomię całkowitą, parotidectomię powierzchowną (usunięcie zmiany
wraz z częścią bądź całym płatem powierzchownym),
enukleację (rzadziej obecnie przeprowadzaną) bądź
niedawno wprowadzoną i stosowaną w niektórych
ośrodkach w Polsce i na świecie metodę zewnątrztorebkowej resekcji guza z wąskim 2-3 mm marginesem
tkanki gruczołowej [9, 11].
Opis przypadku
Chory F.M., lat 71 (nr hist. chor. 1724/2008) został
przyjęty na nasz Oddział z powodu guza okolicy kąta
żuchwy po stronie prawej. Jak podawał pacjent zmiana pojawiła się przed rokiem, rosła powoli osiągając
dotychczasową wielkość nie dając dolegliwości bólowych. W badaniu fizykalnym stwierdzono w dolnym
biegunie ślinianki przyusznej prawej dobrze ograniczony, ruchomy względem podłoża i skóry, o gładkiej
powierzchni guz o wymiarach 3 x 2 cm. Skóra nad
guzem była niezmieniona. Nie stwierdzono porażenia
nerwu twarzowego. Chory tytoniu nie palił, alkoholu
nie nadużywał.
Obrazowaniem USG wykonanym 4 miesiące przed
przyjęciem do szpitala, aparatem ALOKA SSD 4000
plus sondą liniową 10 MHz, stwierdzono w zakresie
nieznacznie powiększonej ślinianki przyusznej prawej
O t o l a r y n g o l o g i a P o l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r z e s i e ń 2 0 0 9
KAZUISTYKA / CASE REPORTS
lity twór guzowaty o niejednorodnej echogeniczności
i wymiarach 25 x 13 mm sugerujący zmianę o typie Tumor Mixtus. Patologii w zakresie pozostałych ślinianek
oraz powiększonych węzłów chłonnych nie stwierdzono.
Podczas pobytu pacjenta na Oddziale przeprowadzono parotidektomię powierzchowną prawej ślinianki
przyusznej: w znieczuleniu ogólnym po odsłonięciu
części chrzęstnej przewodu słuchowego zewnętrznego i wyrostka sutkowatego, w optyce mikroskopowej
zlokalizowano i odsłonięto pień nerwu twarzowego
a następnie wypreparowano i usunięto w całości płat
powierzchowny ślinianki przyusznej prawej, w obrębie
którego stwierdzono guz o średnicy około 2,5 cm makroskopowo budzący podejrzenie Tumor Mixtus. Zabieg
i okres po zabiegu przebiegał bez powikłań, czynność
nerwu twarzowego po zabiegu była zachowana.
W badaniu histopatologicznym (nr 796-98/08, Zakład Patomorfologii 4WSzK we Wrocławiu) stwierdzono: Cystoadenoma papillare lymphomatosum (Tumor
Warthini) (Ryc. 1); ponadto w obrębie miąższu ślinianki
guzek (7 x 4 mm) – Oncocytoma (Ryc. 2).
Podczas ostatniej wizyty kontrolnej, 15 miesięcy po
zabiegu, pacjent dolegliwości nie zgłaszał, nie stwierdzono porażenia nerwu twarzowego, fizjologiczne funkcje operowanej ślinianki były zachowane. W badaniu
USG nie stwierdzono zmian ogniskowych w obrębie
operowanej ślinianki oraz w pozostałych gruczołach
ślinowych jak też nie wykazano patologii w szyjnych
węzłach chłonnych.
Dyskusja
Występowanie mnogich nowotworów gruczołów ślinowych należy do rzadkości. Stanowią one 1,4–5%
wszystkich guzów ślinianek [14, 15, 16] i około 0,4%
nowotworów ślinianki przyusznej [17]. Z ostatnio
publikowanych prac wnioskować można, że częściej
występują synchronicznie niż metachroniczne, natomiast w kwestii częstości jednostronnego bądź obustronnego ich występowania doniesienia są sprzeczne
[14, 16, 18]. Symultaniczne mnogie jednostronne guzy
ślinianki przyusznej stanowią około 1% wszystkich
nowotworów gruczołów ślinowych [19]. Zwykle są to
niezłośliwe nowotwory o tym samym typie histologicznym a wśród nich najczęściej opisywanym jest
gruczolak limfatyczny, rzadziej gruczolak wielopostaciowy [19, 20, 21]. Mnogie guzy o odmiennej strukturze
patomorfologicznej występują sporadycznie. Stanowią
one zaledwie około 0,3% wszystkich nowotworów
ślinianek [22]. Najczęściej występującymi guzami
o heterogenicznym utkaniu histologicznym są zmiany łagodne a wśród nich szczególnie często spotkać
można adenolymphoma wraz z pleomorphic adenoma [1, 20]. Ich wspólne występowanie stanowi 42%
wszystkich przypadków nowotworów mnogich o różnej
budowie komórkowej opisywanych w śliniankach [23].
O t o l a r y n g o l o g i a P o l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r z e s i e ń 2 0 0 9
M. Ethunandan i współpracownicy podają jednak, iż
w swoim doświadczeniu klinicznym częściej spotykali
się z jednoczesnym występowaniem nowotworu złośliwego i łagodnego [16]. Opisany przypadek pierwotnego
synchronicznego jednostronnego mnogiego nowotworu
przyusznicy: tumor Warthini i oncocytona należy do
rzadkości. W literaturze anglojęzycznej w ostatnich
dekadach opisano około 10 takich przypadków [24,
25]. W dostępnym piśmiennictwie polskim brak podobnych doniesień.
W prezentowanym przypadku, poza sporadycznym jego występowaniem, na uwagę zasługuje fakt,
iż w obrazowaniu ultrasonograficznym wykonanym
4 miesiące przed zabiegiem, widoczny był jedynie guz
zidentyfikowany później histopatologicznie jako adenolimphoma natomiast drugi nowotwór (oncocytoma) nie
został rozpoznany. Sugerować to może szybki rozwój
gruczolaka kwasochłonnego (wbrew obecnie panującemu poglądowi o jego powolnym wzroście), choć
bardziej prawdopodobnym wytłumaczeniem wydaje się
być niedoskonałość badania USG w ocenie pewnych
nowotworów we wczesnym etapie ich rozwoju. Mimo iż
badanie ultrasonograficzne jest niezwykle skuteczną
metodą diagnozowania schorzeń ślinianek, to małe wymiary guza, ułożenie zmiany osią dłuższą prostopadle
do głowicy ultrasonografu, bliskie sąsiedztwo zmian
zwłaszcza o lokalizacji jednej nad drugą oraz zasugerowanie się znalezieniem dominującego guza, mogły być
domniemanymi przyczynami niewykrycia mniejszego
nowotworu nawet przez bardzo doświadczonego lekarza
dysponującego najnowszym sprzętem.
Należy także podkreślić, że guz rozpoznany później
jako oncocytoma nie został stwierdzony także w badaniu fizykalnym przed zabiegiem oraz w makroskopowej
śródoperacyjnej ocenie usuniętego płata powierzchownego ślinianki przyusznej. Dopiero wnikliwe badanie
patomorfologiczne przyniosło niespodziewane rozpoznanie dwóch nowotworów.
Brak ponownego pojawienia się nowotworów po 15
miesiącach od operacji potwierdza ugruntowaną już
opinię, iż parotidectomia powierzchowna jest skuteczną
metodą leczenia, zabezpieczającą przed wznową guza
zlokalizowanego w płacie powierzchownym ślinianki przyusznej. Jednak ze względu na wspomniane
wcześniej ryzyko pojawienia się wznowy, niezwiązanej
z radykalnością zabiegu, pacjent pozostaje pod stałą
kontrolą naszej Poradni Otolaryngologicznej.
Wnioski
1. Wśród sporadycznie występujących nowotworów
mnogich ślinianki przyusznej symultaniczne współwystępowanie adenolimphoma i adenoma oxyphilicum
należy do rzadkości.
2. Małe guzy przyusznic (w tym przypadku o wymiarach 7 x 4 mm) mogą zostać niezauważone zarówno
91
92
KAZU ISTYKA / CASE REPORTS
w badaniu ultrasonograficznym jak i w makroskopowej
śródoperacyjnej ocenie gruczołu.
3. Szczegółowa ocena histopatologiczna materiału
pobranego podczas zabiegu jest jedyną i ostateczną metodą w rozpoznawaniu zmian niewykrytych badaniem
fizykalnym, ultrasonograficznym i makroskopowym.
4. Wykluczając sytuacje niezwiązane z radykalnością zabiegu, usunięcie płata powierzchownego zabezpiecza przed wznową gruczolaka kwasochłonnego
i gruczolaka limfatycznego.
13. Tsai SC, Hsu HT. Parotid neoplasms: diagnosis, treatment
and intraparotid facial nerve anatomy. J Laryngol Otol
2002; 116, 5: 359-362.
14. Yu GY, Ma DQ, ZhangX, et al. Multiple primary tumors
of the parotid gland. Int J Oral Maxillofac Surg 2004; 33:
531-4
15. Turnbull AD, Frazell EA. Multiple tumors of the major salivary glands. Am J Surg 1969; 118: 787-9
16. M. Ethunandan, C.A. Pratt, A. Morrison, R. Anand, D.W.
Macpherson, A.W. Wilson. Multiple synchronicus and metachronicus neoplasms of the parotig gland: The Chiche-
PIŚMIENNICTWO
1.
Gnepp DR, Schroeder W, Heffner D. Synchronicus tumors
arising in a single major salivary gland. Cancer 1989; 63:
1219-24.
2.
Schilling JA, Block BL, Speigel JC. Synchronicus unilateral parotid neoplasms of different histologic types. Hend
Neck 1989; 11: 179-183.
3.
Peel RL, Seethala RR. Pathology of Salivary Gland Disease.
Myers EN,• Ferris RL.Salivary Gland Disorders. Pittsburgh: Springer; 2007; 52-57.
4.
5.
Sikorowa L, Meyza JW. Guzy ślinianek. Warszawa: PZWL;
adenoma of the parotid gland. Oral Sur Oral Med Oral Pathol Oral Radio Endod 2006; 101: 333-8.
19. Foote FW, Frazell EL. Tumors of the major salivary glands.
Cancer 1953; 6: 1065-133.
20. Zeebregst CJ, Walter J.B. Mastboom, Gerard van Noort,
rotid gland: rare or undetected? Journal of Cranio-Maxillofacial surgery 2003; 31: 62-66.
21. Tanaka S, Tabuchi K., Oikawa K., Kohanawa R., Okubo
Przewoźny T., Stankiewicz C., Narożny W., Kuczkowski J.,
H., Ikebe D., i wsp . Synchronicus unilateral parotid gland
Guz Warthina ślininianki przyusznej. Analiza epidemiolo-
neoplasms of three different histological types. Auris Nasal
3: 583-592.
Stachura J., Domagała W., Patologia, znaczy słowo o chorobie. Tom II. Kraków: PAU 2005. 737-739.
9.
constr Surg 1983; 72: 798-802.
18. Alan R. Gould (Ed). Metachronicus bilateral pleomorphic
Rob J. van Det Synchronicus tumors of the unilateral pa-
giczno-kliniczna 127 przypadków. Otolat. Pol. 2004; LVIII,
8.
cus paroid tumors of different histologic types. Plast Re-
Gierek T., Majzel K., Witkowska M., Jura-Szołtys E., Grupadków. Otolaryngol. Pol., 2004; LVIII, 5: 899-902.
7.
Surgery 44 (2006); 397-401.
17. Janecka IP, Perzin KH, Sternschein MJ. Rare synchroni-
1989; 89-101.
czolaki limfatyczne ślinianki przyusznej – analiza 75 przy6.
ster experience. British Journal of Oral and Maxillofacial
Robbins S.T., Patologia. Wrocław: U&P 2005; 627.
Larynx 34 (2007) 263-266.
22. Gnepp DR, Schroeder W, Heffener D. Synchronicus tumors
arising in a single major salivary gland. Cancer 1989; 63:
1219-24.
23. Lefor AT, Ord Ra. Multiple synchronouns bilateral Wart-
Wierzgoń J., Szynczak C., Maciejewski A., Półtorak S.,
hin tomors of the parotig glands whit pleomorphic ade-
Częściowa parotidectomia jako alternatywna metoda le-
noma, case raport and review of the literature. Oral Surg
czenia gruczolaka limfatycznego ślinianki przyusznej. Otolaryngol. Pol., 2007; LXI, 2: 142-146.
10. Bień S., Standardy postepowania diagnostycznego i terapeutycznego w leczeniu nowotworów gruczołów ślinowych.
Otorynolaryngologia, 2003; 2(1): 1-7.
11. Kubiak M., Łapienis M.M., Kaczmarczyk D., MorawiecSztandera A., Leczenie chirurgiczne guzów nowotworo-
Oral Pathol 1993; 76: 319-24.
24. G. Seifert, K. Donath. Multiple Tumors of the Salivary
Glands – Terminology and Nomenclature. Oral Oncol, Eur
J Cancer 1996; Vol. 32B, (1): 3-7.
25. Araki Y, Sakaguchi R, Synchronous oncocytoma and
Warthin’s tumor in the ipsilateral parotid gland. Auris Nasus Larynx 31, (2004): 73 -78.
wych ślinianek. Otolaryngol. Pol., 2008; LXII, 5: 576-573.
12. Spiro JD, Spiro RH. Cancer of the parotid gland: role of
7th nerve preservation. Word J Surg 2003; 27, 7: 863867.
O t o l a r y n g o l o g i a P o l s k a t o m 6 3 , n r 7, w r z e s i e ń 2 0 0 9